Catatonie chez une adolescente de 14 ans : traitement par clorazÃ

L’Encéphale (2010) 36, 46—53
Disponible en ligne sur www.sciencedirect.com
journal homepage: www.em-consulte.com/produit/ENCEP
PSYCHIATRIE DE L’ENFANT
Catatonie chez une adolescente de 14 ans :
traitement par clorazépam
et carbamazépine et évolution à dix ans
Catatonia in a 14 year-old girl: Treatment with clorazepam and
carbamazepine, a 10-year follow-up
F. Askenazy ∗, E. Dor , M. Benoit , G. Dupuis , S. Serret ,
M. Myquel , Y. Seddiki
Service universitaire de psychiatrie de l’enfant et de l’adolescent, fondation Lenval, 57, avenue de la Californie,
06200 Nice, France
Reçu le 23 septembre 2008 ; accepté le 15 janvier 2009
Disponible sur Internet le 12 mai 2009
MOTS CLÉS
Catatonie ;
Adolescent ;
Carbamazépine ;
Benzodiazépines
KEYWORDS
Catatonia;
Adolescent;
Carmabazepine;
Benzodiazepines
∗
Résumé La catatonie de l’enfant et de l’adolescent est peu étudiée dans la littérature internationale. Il n’existe toujours pas de critériologie diagnostique, de conduite thérapeutique
définie, ni d’étiopathogénie clarifiée. Le sujet de cet article est l’étude d’un épisode de catatonie sévère d’étiopathogénie complexe chez une adolescente de 14 ans. Dans la phase aiguë,
un traitement par clonazépam et un protocole de réanimation ont permis une amélioration au
bout de trois semaines sans nécessité de recours à la sismothérapie. Dans un second temps,
une monothérapie par carbamazépine a été instaurée à la posologie de 400 mg/j et maintenue pendant cinq ans. Dix ans après, la patiente n’a jamais rechuté, ni présenté d’autres
troubles psychopathologiques. Ce cas pose des questions diagnostiques, étiopathogéniques et
thérapeutiques qui font l’objet d’une discussion.
© L’Encéphale, Paris, 2009.
Summary
Introduction. — Child and adolescent catatonia has been poorly investigated. Moreover, diagnosis criteria only exist for adult psychiatry, and there are no therapeutic guidelines. The
aim of this paper is to describe the case of a 14-year-old girl presenting an overlap between
psychogenic and neuroleptic induced catatonia, acute treatment and ten year’s follow-up.
Case report. — A 14-year-old Caucasian French girl, Elsa, was admitted in February 1998 to
a University adolescent mental health center with an acute psychotic disorder. She showed
Auteur correspondant.
Adresse e-mail : fl[email protected] (F. Askenazy).
0013-7006/$ — see front matter © L’Encéphale, Paris, 2009.
doi:10.1016/j.encep.2009.01.006
Catatonie chez une adolescente de 14 ans
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agitation, impulsivity (sudden engagement in inappropriate behaviour), paranoid delusions,
visual and auditory hallucinations, diurnal and nocturnal urinary incontinence, lack of selfcare, inadequate food intake because of fear of poisoning, and vomiting after meals leading
to rapid weight loss of 5 kg. Clinical examination, laboratory tests, EEG and RMI were normal.
Toxicological tests were negative. Her IQ, assessed six months before admission, was in the dull
average range (70—75). Elsa was treated with loxapine 150 mg per day for one week without
improvement and this was then replaced by haloperidol 30 mg per day. One week after the start
of haloperidol her agitation, impulsivity, and hallucinatory symptoms decreased. Twenty four
days after loxapine introduction and 17 days after the haloperidol, her condition deteriorated
rapidly over less than 48 hours. She exhibited immobility, minimal response to stimuli, staring
and catalepsy with waxy flexibility. The diagnosis of catatonia was established. Examination
revealed tremulous extremities, tachychardia (110pm) and apyrexia. Creatine phosphokinase
levels were 106 UI/l (normal range 0—250). Human immunodeficiency virus, hepatitis, listeria
and Lyme serology were negative. Cerebrospinal fluid analysis was normal. Haloperidol was
stopped and intravenous clonazepam 5 mg/kg was begun. It was not possible to obtain signed
consent from the two parents for Electroconvulsive therapy. The patient was transferred to a
pediatric intensive care unit. The treatment was standard parenteral nutrition, nursing, intravenous clonazepam 0.05 mg/kg, with regular attendance by a child psychiatrist. Elsa stayed
three weeks in this condition. She then began to notice the child psychiatrist, and a few days
later she was able to carry out simple requests. Elsa was transferred to an adolescent psychiatric unit. As soon as she could eat by herself again, carbamazepine 400 mg per day was begun.
Her agitation reduced at a carbamazepine level of 7 mg/l. One month later her condition was
stable. However, language difficulties persisted for a further six months. One year after the
episode she scored 66 on a repeat IQ test and her RMI was normal. She exhibited no significant
residual symptoms except some cognitive impairment. She integrated into a special education
facility. These attempts to stop the carbamazepine were followed by depressed mood, aggressiveness and impulsivity; carbamazepine was finally stopped successfully after seven years. Ten
years later, Elsa is the mother of two young children and is able to take care of them. She has
never had a relapse of her psychotic disorder or catatonic state.
Discussion. — The etiopathogenic diagnosis is problematic. Some indices in the familial history
may suggest a traumatic event. But one to the total residual amnesia it was never confirmed, and
traumatic catatonia are extremely rare. Normal CPK levels, with autonomic disturbance limited
to tachycardia and the lack of resolution after discontinuance of medication, argues against a
diagnosis of neuroleptic malignant syndrome (NMS). But CPK levels are non specific, and NMS
without pyrexia has been described. The occurrence of the catatonic syndrome 21 days after
the first dose of a neuroleptic could be diagnostic. This case involved a non organic catatonic
psychosis followed by neuroleptic induced catatonia. Catatonia is described as a risk factor for
the development of NMS and some consider NMS to be a variant of malignant catatonia. The
interest of this report is (1) it reinforces the need to be cautious before prescribing neuroleptics
in adolescents presenting with symptoms of catatonia; (2) the complete recovery from catatonia
after treatment with intensive care and more than three weeks of intravenous clonazepam
without the use of ECT and (3) the effectiveness of carbamazepine over a long period of followup. Although trials on carbamazepine in catatonia are published, there are no data available for
the control of residual symptoms or the long term prognosis, especially in child and adolescent
psychiatry.
© L’Encéphale, Paris, 2009.
Introduction
En 1874, Kahlbaum [22] décrit un syndrome catatonique d’étiopathogénie psychiatrique et organique. En
1994, Fink la définit comme un syndrome moteur accompagnant un désordre mental sévère [10]. Son histoire
clinique a montré de grandes mutations autour de la
question étiopathogénique. Dans la suite de Kraepelin, la
catatonie a été catégorisée dans le champ de la schizophrénie. Puis, grâce au DSM IV, le champ clinique
de la catatonie s’est étendu aux troubles de l’humeur,
aux causes toxiques et iatrogéniques et aux autres
formes de psychose que la schizophrénie. Dans l’ICD 10, la
catatonie est associée à la schizophrénie ou à une étiologie
organique et c’est la stupeur qui est associée à la mélancolie
[27]. Une autre mutation est liée à la publication de cas cliniques décrivant des catatonies associées à des syndromes
malins des neuroleptiques (SMN) ou induites par les neuroleptiques [43]. Il existerait de nombreux points communs
entre SMN et catatonie [12—14] difficiles à différencier cliniquement [6]. Deux conceptions s’opposent : pour les uns,
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la catatonie est un trouble idiosyncratique analogue à une
hyperthermie maligne ou au produit d’un blocage dopaminergique et proposent un traitement par dandrolène ou
agonistes dopaminergiques (bromocriptine ; l-dopa ; amantadine) [5] ; pour d’autres, le SMN est considéré comme une
variante de la catatonie maligne [12—14,17—41] traitée par
barbituriques ou benzodiazépines en première intention,
puis par électrochocs. Ces questionnements étiopathogéniques ont conduit à améliorer la qualité diagnostique et
thérapeutique. L’utilisation des neuroleptiques classiques
liée au risque d’aggravation jusqu’à la forme maligne est
reléguée à quelques cas de catatonie sur schizophrénie [16].
Chez l’enfant et l’adolescent, la catatonie reste très
peu décrite, sa clinique est calquée sur celle de l’adulte.
Il n’existe pas d’étiopathogénie propre, ni de conduite
thérapeutique claire. À notre connaissance, seules quatre
séries prospectives ont été publiées à ce jour, trois sur
des populations d’adolescents hospitalisés [7,9,37], une sur
une population d’enfants autistes [42]. En ce qui concerne
l’incidence, les résultats ne sont pas concordants. Cohen et
al. [7,9,37], à Paris, l’extrapolent à 0,16 par million et par an
et retrouvent sur dix ans une incidence de 0,6 % de la population pédopsychiatrique [9]. Les résultats de l’étude indienne
[37] retrouve une prévalence de 5,5 % sur une population
de consultants pédopsychiatriques et de 17,7 % chez les
patients souffrant de troubles de l’humeur comme en population adulte [28]. Ces divergences montrent la possibilité
de l’implication de facteurs culturels ou environnementaux
et au-delà la nécessité d’études épidémiologiques utilisant
des critères diagnostiques communs et validés.
L’étiopathogénie des troubles s’étend jusqu’à l’autisme
[42]. Takaoka et Takata [35] répertorient 73 cas publiés de
1982 à 2001 :
•
•
•
•
la schizophrénie et autres troubles psychotiques (n = 30) ;
les troubles de l’humeur (n = 21) ;
le SMN et/ou catatonie létale (n = 14) ;
le trouble mental secondaire à une pathologie mentale
(n = 6) ;
• les troubles induits par un toxique (n = 5) ;
• les troubles anxieux (n = 2) ;
• les troubles des conduites alimentaires (n = 1).
Nous avons retrouvé dans la littérature seulement 11 cas
de catatonie induite par les neuroleptiques ou associée à un
SMN en psychiatrie de l’enfant et de l’adolescent. Depuis
l’avènement des antipsychotiques atypiques, la proportion
de publication sur ce thème a diminué. Un cas de SMN sous
clozapine a été publié dans notre discipline [19]. Il a récemment été fait état de cas d’élévation répétée des CPK sous
quétiapine, clozapine et aripiprazole sans aggravation de
l’état clinique chez l’adolescent [2] comme cela avait déjà
été décrit chez l’adulte [25]. Une étude de cas récente chez
une adolescente de 15 ans souffrant d’un trouble envahissant du développement compliqué d’une épilepsie traitée
par oxcarbazépine a montré une évolution favorable de
l’état catatonique en l’espace de huit heures après une dose
de charge de 30 mg d’aripiprazole [34]. Un cas d’une adolescente autiste de 16 ans, traitée favorablement par cure
d’électrochocs, vient d’être publié [39]. En pédopsychiatrie, dans la prise en charge thérapeutique en phase aiguë,
F. Askenazy et al.
les benzodiazépines (lorazépam) sont majoritairement utilisées [43,31,20]. Jusqu’à aujourd’hui, nous n’avons trouvé
qu’un cas de traitement au long cours par carbamazépine
chez l’adolescent [31].
Le sujet de cet article est de décrire l’évolution clinique
d’un épisode psychotique compliqué d’éléments catatoniques chez une adolescente de 14 ans. Il ouvre sur une
discussion étiopathogénique et thérapeutique et présente
l’intérêt de montrer pour la première fois dans la littérature
l’efficacité d’un traitement par benzodiazépine après trois
semaines d’état catatonique et l’efficacité à long terme
d’un traitement par carbamazépine associé à une psychothérapie.
Observation
Elsa est une jeune fille âgée de 14 ans, quatrième d’une
fratrie de quatre, sans antécédent psychiatrique connu et
n’ayant jamais été traitée. En avril 1998, elle est admise
dans un service universitaire de psychiatrie de l’adolescent
pour un syndrome psychotique aigu.
L’histoire familiale est marquée par la prégnance des
pathologies de la dépendance : un alcoolisme important
chez les deux parents (actif chez la mère pendant la grossesse de la patiente) associé à des accès de violences
familiales ; une toxicomanie active chez son frère et passée chez sa sœur. La mère de la patiente a été opérée deux
ans auparavant d’un méningiome nécessitant deux trépanations.
Elsa triple sa 5e . Un WISC III pratiqué trois mois
avant son hospitalisation montrait un score global à 71,
harmonieux. Un syndrome fœto-alcoolique peut se discuter devant l’efficience intellectuelle limite, les difficultés
comportementales à type d’impulsivité, les troubles des
apprentissages et l’altération des capacités sociales.
À l’admission, elle présente un cortège symptomatique
qui associe :
• un syndrome délirant paranoïde apparu dans les deux
semaines précédant son admission avec une prédominance des idées délirantes d’empoisonnement et de
persécution, hurlant dès qu’un garçon s’approche d’elle,
alléguant qu’il va la violer comme son père ;
• un syndrome hallucinatoire visuel, auditif et cénesthésique ;
• une agitation psychomotrice fluctuante ;
• une impulsivité jusqu’à l’hétéroagressivité caractérisée
par son imprévisibilité et l’absence de but ;
• une altération de l’état général et un amaigrissement
récent (IMC = 19) lié à une anorexie sévère avec une
sélection alimentaire et des vomissements postprandiaux
secondaires au délire d’empoisonnement ;
• une énurésie nocturne, parfois diurne contemporaine de
l’hospitalisation.
Le tableau montre principalement des signes de la lignée
psychotique paranoïde. Certains symptômes évoquent des
troubles maniaques concomitants (impulsivité, agitation,
troubles du comportement).
L’examen clinique et neurologique est normal à
l’exception d’une désorientation temporelle et de tremblements fins des extrémités. Il n’y a aucun signe d’altération
Catatonie chez une adolescente de 14 ans
du système autonome (TA : 100/60 mm Hg ; fréquence cardiaque : 80 bpm ; T◦ : 36,5 ◦ C).
L’électroencéphalogramme, le fond d’œil et l’IRM sont
normaux.
À l’interrogatoire, on retrouve des antécédents de toxicomanie à l’éther et à la colle. Les sérologies des hépatites
B et C, HIV et syphilitiques sont négatives. L’ionogramme
sanguin montre seulement une hypokaliémie légère à 3,2
mmol/l imputable aux vomissements. L’interrogatoire de la
famille révèle un changement du comportement depuis un à
deux ans avec un fléchissement scolaire, quelques comportements antisociaux comme des vols, de l’hétéroagressivité
à l’égard de ses congénères évoquant une phase prémorbide
du développement de l’épisode actuel.
Un traitement par loxapine à 150 mg/j est instauré. En
1998, en France, il n’y a pas d’AMM chez l’enfant pour la
prescription d’antipsychotiques de deuxième génération.
Les premiers jours d’hospitalisation sont marqués par
la persistance des hallucinations, une agitation majeure,
une inversion du cycle nycthéméral, des pertes d’urine
quotidiennes, des dyskinésies aiguës et une rigidité extrapyramidale bien corrigée par de la tropatépine à 30 mg/j.
Devant l’absence d’amélioration de la symptomatologie, l’augmentation des phénomènes hallucinatoires auditifs
et visuels, l’ampleur de l’agitation diurne et nocturne, les
troubles du sommeil, la violence de l’hétéroagressivité et la
verbalisation d’éléments délirants paranoïdes, il est décidé,
après sept jours de traitement, l’arrêt de la loxapine et la
mise en place d’un traitement par butyrophénones : halopéridol à 30 mg/j.
Une semaine après la mise en place de l’halopéridol
et quinze jours après l’introduction des premiers neuroleptiques, on note une diminution de l’agitation, de
l’agressivité, du syndrome hallucinatoire et une amélioration du sommeil. Cependant, le vingt-et-unième jour
après l’introduction des butyrophénones, son état s’aggrave
de façon brutale (moins de 48 h). Elsa présente un état
confusionnel avec des moments de stupeur, un mutisme et
une immobilité qui alternent avec des phases d’agitation
motrice extrême. Des attitudes négativistes apparaissent,
les troubles du sommeil reprennent. Des troubles majeurs
du langage débutent avec des verbigérations et une écholalie. Il y a une tachycardie à 110 bpm, une TA diastolique
supérieure à 9. À l’examen neurologique, on retrouve, outre
la majoration du syndrome confusionnel, des tremblements
fins des extrémités et des réflexes ostéotendineux vifs. Les
examens biologiques sont normaux et les CPK sont à 106 uI/l
(taux normaux 0—250). L’IRM cérébrale réalisée en urgence
est normale. À l’électroencéphalogramme, on note des anomalies lentes diffuses aspécifiques. Les sérologies sanguines
et du LCR écartent une étiologie encéphalitique.
Le diagnostic de syndrome catatonique est établi
avec risque d’évolution vers une forme maligne devant
l’apparition de signes de dysfonctionnement du système
autonome.
L’Haldol est immédiatement interrompu, un traitement
par clonazépam 0,05 mg/kg intraveineux lent est débuté. Le
choix du clonazépam est dicté par la nécessité d’un traitement parentéral.
Malgré ce traitement, la catatonie s’aggrave. Elsa est
cataleptique, prostrée dans son lit. Elle fixe constamment
le mur, elle présente une rigidité musculaire et une flexi-
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bilité cireuse, ne répond pas à de simples questions. La
température est à 37,2 ◦ C, la fréquence cardiaque à 105
bpm, respiratoire à 26 par minute et la tension artérielle
à 14/9 mm Hg. Les examens biologiques sont normaux, ainsi
que le taux de CPK. L’EEG montre toujours un ralentissement
diffus aspécifique.
Ainsi, une semaine après l’arrêt des neuroleptiques et
l’introduction du clonazépam, l’état d’Elsa ne s’est pas
amélioré. Elle présente une détresse respiratoire aiguë liée
à un syndrome de Mendelson avec une hyperthermie à
38,5◦ C.
Un traitement par électrochocs est discuté. Il est refusé
par la famille. Il est décidé de ne pas engager de procédure
de signalement tant que le pronostic vital ne semble pas
engagé.
Elsa est transférée en unité de soins intensifs pédiatriques. La prise en charge associe les soins de nursing, la
surveillance et le maintien des constantes vitales, une sonde
nasogastrique d’alimentation parentérale, un traitement
par clonazépam intraveineux à la posologie de 0,05 mg/kg,
une antibiothérapie par amoxicilline et acide clavulanique.
De plus, l’équipe de pédopsychiatrie organise une prise en
charge relationnelle avec des rencontres bi-quotidiennes du
pédopsychiatre et de l’infirmière engagés dans le soin depuis
l’admission d’Elsa. Un travail basé sur une enveloppe de langage, un holding et une forte empathie pour l’état psychique
d’Elsa est mis en place.
L’amélioration clinique se fera de manière très lente et
très partielle. Il faudra attendre trois semaines de traitement pour observer les premiers signes d’amélioration. Elsa
commence à entrer en contact par le regard avec le pédopsychiatre, la levée du mutisme s’effectue quelques jours
plus tard, Elsa se tourne vers lui lors de la visite quotidienne
et dit « j’ai faim ».
En un mois, l’état cataleptique a cédé sous clonazépam, Elsa est à nouveau capable de boire et manger par
elle-même, elle est transférée dans l’unité de psychiatrie.
Cependant, on note une reprise de l’agitation psychomotrice, des mouvements incoordonnés et violents, des gestes
et des attitudes laissant présager un délire sous-jacent
intense. Devant l’intolérance aux neuroleptiques, la variabilité de l’humeur observée, il est décidé d’engager un
traitement par thymorégulateur : carbamazépine 200 mg,
puis 400 mg, sans utiliser la dose efficace dans le traitement
d’un état maniaque typique. On note une amélioration clinique dans les 15 jours suivant le début du traitement, la
carbamazépinémie est à 7 mg/l ; Elsa est plus calme et adaptée, capable d’établir des liens avec les autres patients. La
symptomatologie productive s’amende progressivement en
un mois.
Les troubles du langage ont persisté plus de six mois
avec une période de jargonaphasie d’environ deux mois.
Un bilan orthophonique pratiqué six mois après l’épisode
montre une grande pauvreté du langage dans le contenu
et dans la forme, des troubles de la compréhension et du
raisonnement. Une rééducation orthophonique à raison de
deux fois par semaine est mise en place.
L’évolution s’est déroulée en trois phases :
• après l’arrêt des neuroleptiques, l’épisode cataleptique
s’est amélioré après trois semaines de traitement par
50
clonazépam à la posologie de 0,05 mg/kg par jour associé
à une réhydratation et une renutrition par sonde nasogastrique en service de réanimation ;
• un retour à la phase inaugurale avec une agitation catatonique associée à des éléments délirants et thymiques
après la levée de la catalepsie améliorée par l’association
de la carbamazépine à 400 mg/j aux benzodiazépines ;
• une amélioration lente et progressive des signes résiduels
psychotiques et des troubles du langage sous carbamazépine.
Un an après l’épisode, un WISC III montre un niveau à
66, sans diminution significative par rapport au score obtenu
précédant l’épisode. Une IRM de contrôle est normale. Le
bilan orthophonique montre une nette amélioration de la
compréhension.
Devant l’amnésie résiduelle de l’épisode et des allégations de viol intriquées à l’épisode délirant, l’hypothèse
d’une origine traumatique n’a jamais pu être confirmée.
Elsa intègre un institut médicoprofessionnel. Devant
l’hypothèse d’une fragilité thymique, la carbamazépine
est maintenue à 400 mg/j dans un but préventif de récidive. Devant le risque d’intolérance aux neuroleptiques et
l’absence d’émergence des symptômes paranoïdes, aucun
autre psychotrope n’est instauré.
Trois ans après, la carbamazépine est interrompue au
cours de la première grossesse d’Elsa. Malheureusement,
six mois après l’accouchement, elle consulte en urgence
pour une recrudescence des comportements agressifs et
impulsifs, des troubles du sommeil et des accès de colère
excessivement violents à l’égard de l’enfant. Le traitement
par carbamazépine est réintroduit.
Un an après, une nouvelle tentative de sevrage se solde
par la même rechute. Deux autres seront nécessaires avant
un arrêt définitif. Aujourd’hui, Elsa a cessé de prendre des
psychotropes depuis trois ans. Elle reste suivie par le même
pédopsychiatre. Elle ne travaille pas et vit dans des conditions très précaires, mais elle est maman de deux petits
enfants et semble capable de prendre soins d’eux.
Discussion
Le cas rapporté dans cet article décrit un épisode de catatonie chez une adolescente de 14 ans aggravé ou engendré par
les neuroleptiques. Il présente des difficultés diagnostiques
et étiopathogéniques, soulève des questions thérapeutiques
et pronostiques.
Discussion diagnostique
En pédopsychiatrie, il n’existe pas de critères standardisés,
l’utilisation d’une échelle d’évaluation aurait pu éviter le
retard diagnostique. Quelques études de cohortes ont utilisé
la Bush Francis Catatonia Rating Scale (BFCRS) [4] qui n’est
pas validée chez l’enfant et l’adolescent. La BFCRS propose
deux parties : une première en 14 items de dépistage permettant un diagnostic rapide et une échelle de sévérité en
23 items. La présence de deux items suffit à porter le diagnostic favorisant une définition clinique large pour intégrer
les cas les plus modérés face à la gravité pronostique. Ainsi,
dans le cas d’Elsa, au moins trois items étaient présents dès
F. Askenazy et al.
l’admission évoquant d’emblée un diagnostic de catatonie
dominée par l’excitation [36] :
• une excitation définie comme une hyperactivité extrême,
agitation motrice constante apparemment irréfléchie et
ne pouvant être attribuée à de l’akathisise ou à une agitation dirigée vers un but ;
• une impulsivité définie comme l’engagement soudain
et inapproprié dans un comportement sans provocation
et l’incapacité après coup d’en donner une explication
même sommaire ;
• un retrait défini comme le refus de manger, de boire ou
d’entrer en contact par le regard.
Chez l’enfant, Wing et Shah [42] proposent de compléter
le DSM IV de trois items : inversion du cycle nycthéméral
— traits parkinsoniens — augmentation des rituels à partir
d’une cohorte de 506 autistes.
Discussion étiopathogénique
Le cas présenté a l’intérêt de soulever de nombreuses
questions étiopathogéniques soulignant la complexité de ce
syndrome.
Plusieurs étiopathogénies peuvent se discuter :
• L’étiologie organique : rapidement éliminée dans le cadre
de notre patiente. Cohen et al. [7] ont rapporté huit
cas de catatonie chez l’adolescent liés à des causes
organiques (encéphalites, maladie de Wilson, maladie de
Tay—Sachs, lupus érythémateux disséminé, syndrome de
Prater Willis). Lahutte et al. ont étudié une revue de la
littérature de janvier 1969 à juin 2007 et répertorié 38
cas de catatonie organique chez l’enfant et l’adolescent :
dix de cause infectieuse, dix neurologiques, 12 toxiques
et six secondaires à des anomalies génétiques [24].
• Un diagnostic de catatonie induite par les neuroleptiques
suite à un épisode psychotique aigu inaugural pouvait être
évoqué.
Dans les cas d’intolérance aux neuroleptiques associés à une catatonie, les patients manifestent des signes
extrapyramidaux, une altération de la conscience, une
hyperthermie, une instabilité du système autonome, une
hyperleucocytose et une élévation du taux de CPK, ainsi que
des anomalies EEG non spécifiques. Dans le cas d’Elsa, les
taux de CPK sont restés normaux. Certains auteurs les considèrent comme non spécifiques [12—43]. Il n’y a jamais eu
de fièvre associée (un seul cas de SMN sans fièvre [20], les
autres signes végétatifs ont été limités à une tachycardie
labile. Cependant, nous avons observé l’évolution vers un
tableau de catatonie stuporeuse complète 21 jours après la
première dose de neuroleptique. Cela plaide dans le sens
d’un diagnostic de catatonie induite par les neuroleptiques
bien que l’absence d’amélioration après leur interruption
soit un argument opposé.
Les similarités cliniques, étiopathogéniques entre le syndrome malin des neuroleptiques et la catatonie conduisent
un grand nombre d’auteurs à penser qu’il ne s’agit que d’une
seule et même entité [12,16,40]. La catatonie induite par
les neuroleptiques est-elle un stade prodromique précédant
Catatonie chez une adolescente de 14 ans
le SMN [40] ou bien une seule et même entité avec plusieurs
stades de gravité ? Fricchione [15] suggère que la catatonie induite par les neuroleptiques sans traitement approprié
peut progresser vers le SMN.
• Un diagnostic de catatonie sur manie délirante discuté
comme un équivalent de catatonie [3—13] pouvait être
évoqué devant le tableau clinique initial dominée par
l’excitation, témoin d’un trouble bipolaire sous jacent
et l’évolution positive sous carbamazépine [36]. Cependant, il est peu habituel que la carbamazépine agisse à
des doses de 400 mg/j sur un tableau de manie délirante
qui reste un diagnostic rare chez l’adolescent. Cohen et
al n’en rapportent aucun cas [7].
• L’origine traumatique pouvait être évoquée devant la
violence du contexte familial, mais les allégations confondues dans le délire ont rendu le diagnostic difficile. La
stupeur psychogène reste un diagnostic très rare, seuls
trois cas ont été décrits, aucun chez l’enfant. Deux
montrent des cas de syndrome post-traumatique débutant
par un syndrome délirant et dissociatif qui ont une évolution vers des rechutes récurrentes [33—38]. Johnson [21]
rapporte le cas d’une femme qui a présenté un état de
stupeur avec paralysie, mutisme, immobilité après un viol
et une totale amnésie du traumatisme. Cette description
correspond à l’évolution clinique du cas d’Elsa et pourrait
expliquer l’absence d’amélioration après l’interruption
du traitement neuroleptique, ainsi que l’aspect de confusion et l’importance des hallucinations visuelles dans la
phase de début.
Dans notre observation, il semble qu’il y ait une indication de plusieurs facteurs étiopathogéniques. Un épisode
maniaque dans un contexte traumatique responsable de
l’épisode psychotique aigu et de la catatonie, un facteur iatrogène qui aggrave la catatonie jusqu’à la stupeur
sous neuroleptiques, l’ensemble évoluant sur une personnalité fruste dans un contexte possible de syndrome
fœto-alcoolique.
Discussion thérapeutique
Les traitements « codifiés » en phase aiguë en psychiatrie
adulte dans cette indication sont les benzodiazépines (lorazépam) [43] et l’électroconvulsivothérapie [30].
Nous avons privilégié l’hypothèse d’une composante thymique et instauré un traitement par carmabazépine à l’issue
de la phase aiguë. L’évolution favorable est maintenue à ce
jour.
À notre connaissance, peu de cas de traitement par carbamazépine de la catatonie ont été rapportés [30,31] et il
n’y a pas d’études contrôlées.
Kritzinger et al. [23] ont étudié sur neuf patients adultes
catatoniques l’action de la carbamazépine en phase aiguë
et au long cours et ont montré que son efficacité était corrélée à la réponse aiguë au lorazépam, comme nous l’avons
observé. Mais les conclusions de cette étude restent limitées
du fait du petit nombre de cas.
Rankel et Rankel ont décrit l’évolution favorable de
deux cas de catatonie chez des adultes sous carbamazépine en monothérapie, à la posologie de 400 à 600 mg [30]
51
comme dans notre cas. L’utilisation de la carbamazépine
dans la catatonie a d’abord été guidée par les similarités
avec l’épilepsie (efficacité des benzodiazépines ; EEG perturbés) [30]. Le mécanisme exact expliquant l’action de la
carbamazépine est à ce jour mal connu. Le rôle de l’acide
gamma-amino-butyrique (GABA) est discuté, les récepteurs
benzodiazépiniques sont couplés au système GABA, la carbamazépine en diminue le métabolisme, par contre elle
n’a qu’une action directe limitée sur les voies dopaminergiques fortement impliquées par leur hypoactivité dans le
SMN [14].
L’utilisation de la sismothérapie reste sujet à controverse
en pédopsychiatrie. En Grande-Bretagne, son utilisation
est bannie depuis 1995 alors que l’American Psychiatric Association [1] autorise son utilisation dans le cadre
d’un principe de précaution et est réservée à l’échec
des autres traitements. Cette controverse a donné lieu
à d’intéressantes discussions cliniques entres Britanniques
et Américains dans les années 1995 [11—18]. Récemment,
Wachtel et al. ont publié le cas d’un syndrome catatonique
chez une autiste de 16 ans traitée efficacement par électrochocs après trois semaines d’inefficacité du citalopram
[39].
En France, il n’existe à ce jour aucun consensus. Cohen
et al. [8], après une revue exhaustive de la littérature sur
le sujet, suggèrent quelques recommandations d’utilisation
des électrochocs en pédopsychiatrie :
• les psychiatres d’enfants et d’adolescents doivent être
informés de la littérature ;
• ils doivent être pratiqués dans des institutions qui respectent scrupuleusement les guidelines internationaux,
tout particulièrement en ce qui concerne les paramètres
techniques et le consentement des patients ;
• l’indication doit être portée après au moins deux avis
psychiatriques différents.
En psychiatrie adulte, bien que le traitement par sismothérapie soit considéré comme sûr et efficace [36], il
n’existe pas d’études randomisées [32]. Il est estimé que
75 % des patients catatoniques s’améliorent immédiatement
après un traitement par sismothérapie et retrouvent un
fonctionnement prémorbide dans 45 % des cas six mois après
[32].
Les effets secondaires les plus fréquemment rapportés
sont une amnésie transitoire, des troubles de la mémoire.
Chez l’enfant et l’adolescent, des effets secondaires transitoires sont décrits dans 28 % des cas : céphalées, confusion
et agitation sont les plus importants [32] et à ce jour, aucun
cas d’issue fatale n’a été rapporté.
Dans ce cas, les contraintes éthiques n’ont pas permis une sismothérapie. Cependant, son utilisation aurait
pu diminuer la durée d’évolution de la maladie, le danger vital (notamment dans les structures ou l’accès à
la réanimation pédiatrique est difficile et les risques de
séquelles).
Il semble important de mieux cerner l’utilisation des
électrochocs par le psychiatre de l’enfant et de l’adolescent
et comme le soulignent Cohen et al. de former les équipes
et éviter les points de vue dogmatiques sur ces questions.
52
Conclusion
L’étude de ce cas souligne la nécessité en psychiatrie de
l’enfant et de l’adolescent de savoir évoquer, même par
excès et rapidement le diagnostic d’état catatonique. En
effet, cette pathologie présente un enjeu diagnostique
majeur dont dépendent directement nos choix thérapeutiques et la rapidité de la prise en charge. À partir de cette
étude, nous tentons quelques propositions en psychiatrie de
l’enfant et de l’adolescent :
• Toute forme de modification de la motricité : immobilité ou activité motrice excessive ; apparition d’un
négativisme doivent systématiquement conduire à une
évaluation plus approfondie de l’état clinique à la
recherche des critères de catatonie, si possible en utilisant des outils spécifiques (BFCRS).
• Dès l’apparition de ces symptômes et quel que soit le
diagnostic sous-jacent, l’utilisation de neuroleptiques
classiques doit être contre-indiquée alors que celle des
antipsychotiques de seconde génération reste à clarifier.
• D’après notre expérience et les données de la littérature, le traitement de première intention reste
les benzodiazépines. La carbamazépine associée à une
prise en charge somatique globale pourrait permettre
la prévention d’éventuelles récidives lorsqu’il existe une
composante thymique associée au trouble psychotique.
• L’indication de sismothérapie reste difficile devant les
contraintes éthiques, mais doit être un recours possible
face à l’échec des prescriptions médicamenteuses.
• Le cas développé dans cet article pose la question non
encore débattue du traitement comme du pronostic à
moyen et long terme.
• À ce jour, l’arrivée d’antipsychotiques, comme
l’aripiprazole dont le spectre pharmacologique : agoniste
partiel du récepteur D2, agoniste partiel des récepteurs
5HT1-A et antagoniste 5HT2-A [26] lui confère un très
bon profil de tolérance en ce qui concerne les effets
extrapyramidaux chez l’adulte [29] pourrait être une
alternative. Ces premiers résultats nécessiteraient d’être
évalués dans notre discipline.
En conclusion, le cas que nous venons de présenter
souligne de nombreuses questions diagnostiques, étiopathogéniques, thérapeutiques et éthiques. Seules des études de
cohortes systématisées pourraient permettre d’y répondre.
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