cas clinique / case report - EDUCI .::. Edition Universiaires de Côte d

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cas clinique / case report - EDUCI .::. Edition Universiaires de Côte d
Rev int sc méd -RISM-2016;18,4:275-277.
© EDUCI 2016
CAS CLINIQUE/CASE REPORT
Lymphangiome kystique de la face : rapport d’un cas chez un
nourrisson. Cystic lymphangioma of the face : about an observation and
literature review.
Ory OADM1, Koffi KM2, Harding-Kaba MB2,Tanoh KE3
1 : Service de stomatologie et Chirurgie Maxillo-faciale, CHU de Bouaké, Côte d’Ivoire.
2 : Service de stomatologie et Chirurgie Maxillo-faciale, CHU de Cocody, Côte d’Ivoire.
3 : Service d’Imagerie médicale et radiodiagnostic CHU Bouaké, Côte d’Ivoire.
Correspondant : Ory opokou alexandre de Misérès :
E-mail : [email protected]
RESUME
ABSTRACT
Contexte. Le lymphangiome kystique est une tumeur
bénigne rare de l’enfant. Après plus d’une vingtaine
année d’exervice, les auteurs en rapportent un cas
de localisation faciale chez un nourrisson de 1 an .
Context. Cystic lymphangioma is a rare benign tumor
of the child. It is the first case seen after 20 years of
practice.
Observation. Le nourrisson de sexe féminin avait
été amené en consultation par sa mère pour une
volumineuse tuméfaction dysmorphique sous-mentale
et sous-angulo-mandibulaire bilatérale. L’examen
clinique a objectivé une tuméfaction rénitente, indolore
non battante et non soufflante des régions sousmentale et sous-angulo-mandibulaire bilatérale. A
l’échographie, la tuméfaction était une masse kystique
cloisonnée dont l’exérèse chirurgicale été réalisée. Les
suites opératoires ont été marquées par la persistance
d’un lymphœdème de la région sous-mandibulaire
gauche traité par aspiration puis par sclérothérapie.
L’examen anatomo-pathologie de la pièce opératoire
a révélé un lymphangiome kystique. Après 2 ans de
recul, la tuméfaction sous-mentale avait régressé et la
patiente avait un aspect esthétique satisfaisant.
Conclusion. Le lymphangiome kystique à localisation
faciale est une tumeur rare dont le traitement est
chirurgical. La sclérothérapie est réalisée parfois en
complément de la chirurgie.
Mots clés : Lymphangiome kystique, Chirurgie
maxillo-faciale, Sclérothérapie.
Case report. The authors report a case of facial
cystic hygroma in a 1 year old child. The female child
was taken in consultation with her mother for a large
swelling dysmorphic in the chin. Clinical examination
objectified a fluid swelling, painless non pouring
blower and not areas under the chin and left parotid.
With the ultrasound, the swelling was partitioned
cystic mass which was performed surgical resection.
The postoperative course was marked by persistent
lymphedema of the left area under mandibular treated
by aspiration and sclerotherapy. The pathological
examination of the surgical specimen revealed a cystic
hygroma. Two years after, the swelling under the chin
was regressed and the patient had a satisfactory
appearance.
Conclusion. Cervical and facial cystic lymphangioma are
a rare tumor which treatment is surgery. Sclerotherapy
is sometimes essential in addition to surgery.
Keywords: Cystic hygroma, Maxillofacial surgery,
Sclerotherapy.
Ory OADM, Koffi KM, Harding-Kaba MB, et al.
Introduction
Le lymphangiome kystique est une tumeur
bénigne rare de l’enfant dont la pathogénie est
peu précise et la localisation est variable1. Les
localisations cervico-faciale et axillaires en sont les
plus fréquentes et décrites dans des proportions
respectives de 75 à 90% et 20%2.Ces tumeurs
peuvent devenir volumineuses et entrainer une
compression de l’arbre respiratoire. Le diagnostic
suspecté par la clinique et l’imagerie, est confirmé
par l’examen anatomo-pathologique de la pièce
opératoire.
Cette masse augmentait de volume à l’occasion
des pleurs du nourrisson. Le plancher buccal
et la langue étaient d’aspect normal. Il n’y
avait pas de troubles respiratoires et troubles
de la déglutition. L’échographie mettait en
évidence une volumineuse masse kystique multicloisonnée à cloisons fines angulo-mandibulaire
bilatérale et sous mentale (figure 2). Ces signes
cliniques et échographiques faisaient évoquer un
lymphangiome kystique.
Après plus de vint années d’exercice hospitalier,
nous en rapportons un cas d’un volumineux
lymphangiome kystique à localisation sousmentale et sous-angulo-mandibulaire bilatérale
caractérisé l’absence de signe de compression
et, discutons les aspects clinico-radiologiques,
thérapeutiques.
Observation
Un nourrisson de1an, de sexe féminin
a été amené en consultation, par sa mère
pour une volumineuse tuméfaction sousmentale et sous angulo-mandibulaire bilatérale
dysmorphique. Cette masse avait été constatée
dès la naissance, elle était alors de petite taille.
Elle a augmenté progressivement de volume
pour atteindre les proportions actuelles qui ont
motivé la consultation. En raison de certaines
considérations ethno-sociales (mauvais sort),
aucun traitement traditionnel n’avait été
entrepris et la patiente n’avait jamais été conduite
dans un hôpital par ses parents.
L’examen clinique objectivait une tuméfaction
recouverte d’une peau normale, rénitente, indolore
non battante et non soufflante des régions sousmentale et sous-angulo-mandibulaire bilatérale,
inesthétique et disgracieuse (fig.1).
Fig. 1: Vue de face d’une masse sous mentale chez un
nourrisson de 1 an.Front view of a sub-mental mass
in a 1-year-old children »
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Fig. 2 : Aspect échographique de la masse kystique sous
mentale. / « Ultrasonographic aspect of the underlying
cystic mass »
Une intervention chirurgicale a été réalisée
sans difficultés d’intubation. En per opératoire,
nous avons aspiré 500 ml d’un liquide citrin
mêlé à du sang. Ensuite, nous avons procédé
à la résection de tous les canaux lymphatiques
anormaux (fig. 3). Les suites opératoires ont été
marquées par la persistance d’un lymphœdème
de la région sous-mandibulaire gauche traité
par aspiration puis par sclérothérapie (injection
per cutanée d’alcool éthylique). L’examen
histologique de la pièce opératoire a révélé un
lymphangiome kystique.
Fig. 3 : résection des canaux lymphatiques anormaux./« Resection of abnormal lymph channels»
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Lymphangiome kystique de la face : rapport d’un cas chez un nourrisson.
Après un recul de 2 ans, la patiente avait un
aspect esthétique satisfaisant, avec absence de
masse sous-mentale et sous-angulo-mandibulaire
bilatérale (fig. 4).
par une voie d’abord sous-mentale, permettant
la résection de la masse kystique et des canaux
lymphatiques fibreux anormaux après aspiration
d’un liquide citrin.
L’examen histologique de la pièce opératoire
a mis en évidence un lymphangiome kystique.
Au plan des complications, nous avons
constaté la persistance d’un lymphœdème
qui a régressé après aspiration puis injection
percutanée d’alcool éthylique. Trois années après
l’opération chirurgicale, la patiente avait retrouvé
une morphologie faciale satisfaisante.
CONCLUSION
Fig. 4 : Figure 2 : aspect échographique de la masse
kystique sous mentale.
Discussion
Le lymphangiome kystique est une tumeur
bénigne rare. La plupart des travaux de la
littérature ne rapporte que des cas cliniques3,4,5.
Notre observation semble être le quatrième
rapportée au CHU de Bouaké en 20 ans après
les 3 cas de Kacouchia et al.6. La symptomatologie
clinique est variable. Le plus souvent
asymptomatique dans les lymphangiomes de
petite taille, des signes de compression, des
troubles respiratoires, une gêne à la déglutition,
une infection, des douleurs abdominales, des
troubles morphologiques peuvent apparaitre en
rapport avec un volume tumoral important6,7.
Dans le cas observé, la masse sous-mentonnière
et sous-angulo-mandibulaire bilatérale était
volumineuse et asymptomatique. Kacouchia et
al.6 avaient rapporté 3 cas de lymphangiomes
kystiques volumineux et compressifs. Dans
notre observation, seul le caractère inesthétique
et disgracieux avait motivé la consultation.
L’imagerie médicale permet d’évoquer le
lymphangiome kystique mais la certitude
diagnostique est apportée par l’histologie. Dans
le cas rapporté, le plateau technique insuffisant
nous a conduit à ne réaliser qu’une échographie
cervico-faciale, laquelle a mis en évidence une
masse liquidienne cloisonnée sous-mentale et
sous-angulo-mandibulaire bilatérale, évoquant
un lymphangiome kystique8.
Bien que les modalités de prise en charge
soient diverses9,10, nous avions opté pour une
exérèse chirurgicale qui reste le traitement le
plus classique. La résection chirurgicale devra
être complète afin d’éviter des récidives1,4,10.
Dans le cas exposé, la chirurgie a été réalisée
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Le lymphangiome kystique à localisation
cervico-faciale est la plus fréquente des
malformations lymphatiques de l’enfant. La
symptomatologie clinique est polymorphe et
non spécifique. L’examen clinique et l’imagerie
permettent d’en évoquer le diagnostic, mais
la confirmation est apportée par l’examen
histologique. Le traitement de choix reste
la chirurgie qui peut être complétée par la
sclérothérapie dans certains cas comme le nôtre.
REFERENCES
1- Rakotosamimanana JL, Raharisolo Vololonantenaina CR, Ratovoson HL Ahmad A, Razafindramboa
HL. Lymphangiome kystique cervico-médiastinal à
propos d’un cas et revue de la littérature. Arch Inst
Pasteur Madagascar 2000; 66:61-6.
2-Veeraraghavan G, Denny C, Lingappa A. Cystic
hygroma in an adult. Libian J Med 2009; 4:160-1.
3- Kaur N, Gupta A, Amratash, Singh N. Giant cystic
hygroma of the neck with spontaneous rupture. J
Indian Assoc Pediatr Surg 2007; 12:154–5.
4- Seffah JD, Adu-Bonsaffoh K. Giant recurrent cystic
hygroma: a case report.Journal of the West African
College of surgeons2014; 4, 2:100-11.
5- Guruprasad Y, Dinesh Singh Chauhan DS. Cervical CysticHygroma.J Maxillo fac Oral Surg2012;11,
3:333–6.
6- Kacouchia N, Ngattia V, Kouassi A, Ngbesso R,
Adjoa RP, Kouassi B. Les lymphangiomes kystiques
cervicaux neo-nataux dyspnéisants :Quelle prise en
charge. Revue Africaine de Chirurgie 1998;1:153-7.
7-Kraus J, Plzak J, Bruschini R, et al. Cysticlymphangioma of the neck in adults: a report of three cases.
Wiener Klin Wochenschr 2008; 120:242–5.
8- Wong KT, Lee YYP, King AD, Ahuja AT. Imaging of
cystic or cyst-like neck masses. Clin Radiol 2008; 63:
613-22.
9- Mirza B, Ijaz L, Saleem M, Sharif M, Sheikh A. Cystic
hygroma: An overview. J Cutan Aesthet Surg. 2010;
3:139-44.
10-Rajendra K, Ghritlaharey L. Management of Giant
Cystic Lymphangioma in an Infant. J Clin Diagn Res.
2013;7:1755-6.
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