cas clinique / case report - EDUCI .::. Edition Universiaires de Côte d
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cas clinique / case report - EDUCI .::. Edition Universiaires de Côte d
Rev int sc méd -RISM-2016;18,4:275-277. © EDUCI 2016 CAS CLINIQUE/CASE REPORT Lymphangiome kystique de la face : rapport d’un cas chez un nourrisson. Cystic lymphangioma of the face : about an observation and literature review. Ory OADM1, Koffi KM2, Harding-Kaba MB2,Tanoh KE3 1 : Service de stomatologie et Chirurgie Maxillo-faciale, CHU de Bouaké, Côte d’Ivoire. 2 : Service de stomatologie et Chirurgie Maxillo-faciale, CHU de Cocody, Côte d’Ivoire. 3 : Service d’Imagerie médicale et radiodiagnostic CHU Bouaké, Côte d’Ivoire. Correspondant : Ory opokou alexandre de Misérès : E-mail : [email protected] RESUME ABSTRACT Contexte. Le lymphangiome kystique est une tumeur bénigne rare de l’enfant. Après plus d’une vingtaine année d’exervice, les auteurs en rapportent un cas de localisation faciale chez un nourrisson de 1 an . Context. Cystic lymphangioma is a rare benign tumor of the child. It is the first case seen after 20 years of practice. Observation. Le nourrisson de sexe féminin avait été amené en consultation par sa mère pour une volumineuse tuméfaction dysmorphique sous-mentale et sous-angulo-mandibulaire bilatérale. L’examen clinique a objectivé une tuméfaction rénitente, indolore non battante et non soufflante des régions sousmentale et sous-angulo-mandibulaire bilatérale. A l’échographie, la tuméfaction était une masse kystique cloisonnée dont l’exérèse chirurgicale été réalisée. Les suites opératoires ont été marquées par la persistance d’un lymphœdème de la région sous-mandibulaire gauche traité par aspiration puis par sclérothérapie. L’examen anatomo-pathologie de la pièce opératoire a révélé un lymphangiome kystique. Après 2 ans de recul, la tuméfaction sous-mentale avait régressé et la patiente avait un aspect esthétique satisfaisant. Conclusion. Le lymphangiome kystique à localisation faciale est une tumeur rare dont le traitement est chirurgical. La sclérothérapie est réalisée parfois en complément de la chirurgie. Mots clés : Lymphangiome kystique, Chirurgie maxillo-faciale, Sclérothérapie. Case report. The authors report a case of facial cystic hygroma in a 1 year old child. The female child was taken in consultation with her mother for a large swelling dysmorphic in the chin. Clinical examination objectified a fluid swelling, painless non pouring blower and not areas under the chin and left parotid. With the ultrasound, the swelling was partitioned cystic mass which was performed surgical resection. The postoperative course was marked by persistent lymphedema of the left area under mandibular treated by aspiration and sclerotherapy. The pathological examination of the surgical specimen revealed a cystic hygroma. Two years after, the swelling under the chin was regressed and the patient had a satisfactory appearance. Conclusion. Cervical and facial cystic lymphangioma are a rare tumor which treatment is surgery. Sclerotherapy is sometimes essential in addition to surgery. Keywords: Cystic hygroma, Maxillofacial surgery, Sclerotherapy. Ory OADM, Koffi KM, Harding-Kaba MB, et al. Introduction Le lymphangiome kystique est une tumeur bénigne rare de l’enfant dont la pathogénie est peu précise et la localisation est variable1. Les localisations cervico-faciale et axillaires en sont les plus fréquentes et décrites dans des proportions respectives de 75 à 90% et 20%2.Ces tumeurs peuvent devenir volumineuses et entrainer une compression de l’arbre respiratoire. Le diagnostic suspecté par la clinique et l’imagerie, est confirmé par l’examen anatomo-pathologique de la pièce opératoire. Cette masse augmentait de volume à l’occasion des pleurs du nourrisson. Le plancher buccal et la langue étaient d’aspect normal. Il n’y avait pas de troubles respiratoires et troubles de la déglutition. L’échographie mettait en évidence une volumineuse masse kystique multicloisonnée à cloisons fines angulo-mandibulaire bilatérale et sous mentale (figure 2). Ces signes cliniques et échographiques faisaient évoquer un lymphangiome kystique. Après plus de vint années d’exercice hospitalier, nous en rapportons un cas d’un volumineux lymphangiome kystique à localisation sousmentale et sous-angulo-mandibulaire bilatérale caractérisé l’absence de signe de compression et, discutons les aspects clinico-radiologiques, thérapeutiques. Observation Un nourrisson de1an, de sexe féminin a été amené en consultation, par sa mère pour une volumineuse tuméfaction sousmentale et sous angulo-mandibulaire bilatérale dysmorphique. Cette masse avait été constatée dès la naissance, elle était alors de petite taille. Elle a augmenté progressivement de volume pour atteindre les proportions actuelles qui ont motivé la consultation. En raison de certaines considérations ethno-sociales (mauvais sort), aucun traitement traditionnel n’avait été entrepris et la patiente n’avait jamais été conduite dans un hôpital par ses parents. L’examen clinique objectivait une tuméfaction recouverte d’une peau normale, rénitente, indolore non battante et non soufflante des régions sousmentale et sous-angulo-mandibulaire bilatérale, inesthétique et disgracieuse (fig.1). Fig. 1: Vue de face d’une masse sous mentale chez un nourrisson de 1 an.Front view of a sub-mental mass in a 1-year-old children » 276 Fig. 2 : Aspect échographique de la masse kystique sous mentale. / « Ultrasonographic aspect of the underlying cystic mass » Une intervention chirurgicale a été réalisée sans difficultés d’intubation. En per opératoire, nous avons aspiré 500 ml d’un liquide citrin mêlé à du sang. Ensuite, nous avons procédé à la résection de tous les canaux lymphatiques anormaux (fig. 3). Les suites opératoires ont été marquées par la persistance d’un lymphœdème de la région sous-mandibulaire gauche traité par aspiration puis par sclérothérapie (injection per cutanée d’alcool éthylique). L’examen histologique de la pièce opératoire a révélé un lymphangiome kystique. Fig. 3 : résection des canaux lymphatiques anormaux./« Resection of abnormal lymph channels» © EDUCI 2016. Rev int sc méd -RISM-2016;18,4:275-277. Lymphangiome kystique de la face : rapport d’un cas chez un nourrisson. Après un recul de 2 ans, la patiente avait un aspect esthétique satisfaisant, avec absence de masse sous-mentale et sous-angulo-mandibulaire bilatérale (fig. 4). par une voie d’abord sous-mentale, permettant la résection de la masse kystique et des canaux lymphatiques fibreux anormaux après aspiration d’un liquide citrin. L’examen histologique de la pièce opératoire a mis en évidence un lymphangiome kystique. Au plan des complications, nous avons constaté la persistance d’un lymphœdème qui a régressé après aspiration puis injection percutanée d’alcool éthylique. Trois années après l’opération chirurgicale, la patiente avait retrouvé une morphologie faciale satisfaisante. CONCLUSION Fig. 4 : Figure 2 : aspect échographique de la masse kystique sous mentale. Discussion Le lymphangiome kystique est une tumeur bénigne rare. La plupart des travaux de la littérature ne rapporte que des cas cliniques3,4,5. Notre observation semble être le quatrième rapportée au CHU de Bouaké en 20 ans après les 3 cas de Kacouchia et al.6. La symptomatologie clinique est variable. Le plus souvent asymptomatique dans les lymphangiomes de petite taille, des signes de compression, des troubles respiratoires, une gêne à la déglutition, une infection, des douleurs abdominales, des troubles morphologiques peuvent apparaitre en rapport avec un volume tumoral important6,7. Dans le cas observé, la masse sous-mentonnière et sous-angulo-mandibulaire bilatérale était volumineuse et asymptomatique. Kacouchia et al.6 avaient rapporté 3 cas de lymphangiomes kystiques volumineux et compressifs. Dans notre observation, seul le caractère inesthétique et disgracieux avait motivé la consultation. L’imagerie médicale permet d’évoquer le lymphangiome kystique mais la certitude diagnostique est apportée par l’histologie. Dans le cas rapporté, le plateau technique insuffisant nous a conduit à ne réaliser qu’une échographie cervico-faciale, laquelle a mis en évidence une masse liquidienne cloisonnée sous-mentale et sous-angulo-mandibulaire bilatérale, évoquant un lymphangiome kystique8. Bien que les modalités de prise en charge soient diverses9,10, nous avions opté pour une exérèse chirurgicale qui reste le traitement le plus classique. La résection chirurgicale devra être complète afin d’éviter des récidives1,4,10. Dans le cas exposé, la chirurgie a été réalisée © EDUCI 2016. Rev int sc méd -RISM-2016;18,4:275-277. Le lymphangiome kystique à localisation cervico-faciale est la plus fréquente des malformations lymphatiques de l’enfant. La symptomatologie clinique est polymorphe et non spécifique. L’examen clinique et l’imagerie permettent d’en évoquer le diagnostic, mais la confirmation est apportée par l’examen histologique. Le traitement de choix reste la chirurgie qui peut être complétée par la sclérothérapie dans certains cas comme le nôtre. REFERENCES 1- Rakotosamimanana JL, Raharisolo Vololonantenaina CR, Ratovoson HL Ahmad A, Razafindramboa HL. Lymphangiome kystique cervico-médiastinal à propos d’un cas et revue de la littérature. Arch Inst Pasteur Madagascar 2000; 66:61-6. 2-Veeraraghavan G, Denny C, Lingappa A. Cystic hygroma in an adult. Libian J Med 2009; 4:160-1. 3- Kaur N, Gupta A, Amratash, Singh N. Giant cystic hygroma of the neck with spontaneous rupture. J Indian Assoc Pediatr Surg 2007; 12:154–5. 4- Seffah JD, Adu-Bonsaffoh K. Giant recurrent cystic hygroma: a case report.Journal of the West African College of surgeons2014; 4, 2:100-11. 5- Guruprasad Y, Dinesh Singh Chauhan DS. 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