L`enfant avaleur d`air : définition et prise en charge Pathologic

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L`enfant avaleur d`air : définition et prise en charge Pathologic
Archives de pédiatrie 14 (2007) 10–14
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Mémoire original
L’enfant avaleur d’air : définition et prise en charge
Pathologic childhood aerophagia
N. Delaperrièrea,*, M. Oregaa,†, C. Mauragea, N. Faurea, F. Labarthea, N. Roullet-Renoleaua,
I. Leddetb, M. Robertc, J.-C. Rollanda
a
Service de pédiatrie R, hôpital Clocheville, CHU de Tours, 37044 Tours, France
b
Pédopsychiatrie, hôpital Clocheville, CHU de Tours, 37044 Tours, France
c
Chirurgie viscérale pédiatrique, hôpital Clocheville, CHU de Tours, 37044 Tours, France
Reçu le 17 octobre 2005 ; accepté le 20 septembre 2006
Disponible sur internet le 21 novembre 2006
Résumé
L’aérophagie est une situation morbide définie depuis une dizaine d’années parmi les troubles fonctionnels digestifs et, plus récemment, elle a
trouvé sa place dans la classification des troubles fonctionnels de l’enfant (critères de Rome II). Elle reste mal connue et insuffisamment identifiée, en particulier chez l’enfant sans déficience mentale.
Objectifs. – Décrire l’enfant avaleur d’air et proposer une prise en charge.
Population et méthodes. – Cette étude rétrospective a concerné 13 enfants d’intelligence normale et indemnes de maladie neuromusculaire,
pour lesquels ce diagnostic a été porté. Les données anamnestiques et cliniques ont été précisées et un contact pris ultérieurement auprès des
médecins traitants et des familles a permis de connaître l’évolution des enfants.
Résultats. – Dix garçons et 3 filles, âgés de 2,5 ans à 10 ans, ont consulté pour douleurs et ballonnements abdominaux évoluant depuis
plusieurs mois et ayant fait l’objet de multiples investigations. Neuf enfants avaient des tics et 3 des troubles du langage. Le diagnostic a reposé
sur l’observation de la déglutition d’air (7 cas) et d’une distension gastrique et colique dans 10 cas. Trois enfants avaient un syndrome de
Chilaïditi. L’évolution, avec un recul moyen de 28 mois, a été favorable 12 fois sur 13, grâce à une prise en charge longue, parfois décevante,
associant pédiatre, psychiatre et orthophoniste. Un enfant a été perdu de vue.
Conclusion. – L’entité « enfant avaleur d’air » n’est pas exceptionnelle et mérite d’être mieux connue des pédiatres, psychiatres et chirurgiens.
Le retard à évoquer ce syndrome conduit à une multiplicité d’examens complémentaires, normaux, sources d’angoisse. Ce trouble fonctionnel ne
doit pas rester une entité insuffisamment diagnostiquée et le reconnaître tôt doit permettre d’instituer rapidement une prise en charge multidisciplinaire.
© 2006 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Abstract
« Air swallowing » described as being part of functional gastrointestinal disorders in “Rome criteria” in 1999 is often misdiagnosed, particularly in non-mentally deficient children.
Aims. – To recognize « air swallowing » child and to describe any progress according to the treatment.
Population and methods. – This retrospective study reports 13 cases of children without mental deficiency or neuromuscular disease. Clinical
elements and precise histories are detailed and we have contacted consulting doctors or families for news.
Results. – Ten boys and 3 girls, from 2,5 years to 10 years old, were referred for long lasting pain or abdominal distension. Numerous
laboratory investigations were always normal. Diagnosis relied upon the observation of air swallowing and X-Rays views of gastric distension.
Air swallowing was observed 7 times, 9 children had twitches and 3 language troubles. In 10 cases, X-rays showed gastric and colic distension.
* Auteur
correspondant. Service de pédiatrie du CHU de Brest, hôpital Morvan, 5, avenue Foch, 29609 Brest, France.
Adresse e-mail : [email protected] (N. Delaperrière).
†
Décédé.
0929-693X/$ - see front matter © 2006 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
doi:10.1016/j.arcped.2006.09.026
N. Delaperrière et al. / Archives de pédiatrie 14 (2007) 10–14
11
Three children have Chilaïditi syndrome. Favourable results followed in 12 cases after an average of 28 months of treatment. One case was lost
for follow-up. Treatment was long, often disappointing and required the intervention of a psychiatrist, a paediatrician and (temporarily) a speech
therapist.
Conclusion. – Pathological childhood aerophagia is often underdiagnosed and deserves to be better known by paediatricians, psychiatrists and
surgeons. A late diagnosis leads to many negative results and causes anxiety. An early diagnosis should lead to a multidisciplinary care.
© 2006 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
Mots clés : Aérophagie ; Syndrome de Chilaïditi
Keywords: Aerophagy; Functional gastrointestinal disorders; Colon, abnormalities; Child
Le concept « d’enfant avaleur d’air » correspond à un
trouble fonctionnel digestif rarement décrit dans la littérature
pédiatrique. Le diagnostic est souvent porté par élimination
alors que des conférences de consensus ont établi une classification des troubles fonctionnels digestifs [1] qui comporte la
définition de « l’aérophagie » de l’enfant.
Le but de notre étude a été d’évaluer la prise en charge de
l’enfant avaleur d’air afin de proposer une conduite diagnostique et thérapeutique.
1. Population et méthode
Il s’agit d’une étude rétrospective de dossiers de 13 enfants
chez qui ce diagnostic a été retenu, vus en consultation ou en
hospitalisation à l’hôpital pédiatrique de Tours de 1995 à 2000.
Ces enfants ont consulté en gastroentérologie pédiatrique pour
des signes fonctionnels digestifs et le diagnostic d’aérophagie a
été porté en l’absence de toute affection associée. Pour chaque
enfant, les données anamnestiques, cliniques et thérapeutiques
ont été recueillies, et médecins et familles ont été contactés
pour connaître l’évolution à plus long terme.
2. Résultats
2.1. Description de la population
Elle se composait de 3 filles et 10 garçons. L’âge des
enfants au début des signes était en moyenne de 5 ans et
8 mois (2,5 à 10 ans). Le développement staturopondéral et
psychomoteur était normal chez tous les enfants. Dans 11 cas
sur 13, l’observation de l’enfant a mis en évidence une anxiété,
des troubles du comportement, des troubles du langage ou des
tics. Dans 12 cas sur 13, le contexte psychologique attirait
l’attention, en raison de l’environnement familial, ou du comportement de l’enfant.
2.2. Symptomatologie (Tableau 1)
Le ballonnement abdominal était présent dans tous les cas et
était le principal motif de consultation dans 7 cas. Des douleurs
abdominales étaient le motif de la consultation dans 7 cas. Les
2 symptômes étaient évoqués simultanément dans 2 cas. Un
seul enfant a consulté pour éructation et flatulences. Les signes
associés étaient des éructations et des flatulences (9 cas), une
constipation (1 cas) une diarrhée (4 cas), la variabilité du ballonnement au cours de la journée (11 cas) et l’observation de
tics de déglutition (7 cas).
2.3. Démarche diagnostique
Les diagnostics évoqués antérieurement étaient très variés et
fonction de la spécialité du médecin consulté : maladie de
Hirschsprung, occlusion, pseudo-obstruction intestinale chronique, maladie cœliaque, intolérance au lactose, mucoviscidose. De nombreuses investigations ont été réalisées pour éliminer les diagnostics différentiels, contribuant à allonger le
délai diagnostique avec une moyenne de 12 mois après les premiers signes. Ce délai était plus court quand l’enfant consultait
un gastroentérologue pédiatre (2 mois). La radiographie de
l’abdomen (ASP) était l’examen le plus souvent pratiqué et
montrait une distension gastrique dans 10 cas et un syndrome
de Chilaïditi [2] dans 3 cas (Fig. 1).
Le diagnostic a finalement été posé sur 1 ou plusieurs des
signes suivants :
●
●
●
●
l’observation du tic de déglutition (5 cas) ;
la distension gastrique sur l’ASP (10 cas) ;
le contexte psychologique (7 cas) ;
l’examen orthophonique centré sur la déglutition (3 cas).
2.4. Traitement proposé
Des traitements symptomatiques et une prise en charge spécialisée avaient été proposés. Leur efficacité était variable et
inégale. Ainsi, les régimes, les silicates et les antispasmodiques
n’apportèrent aucune amélioration alors que le charbon fut efficace dans 4 cas.
Le simple fait de rassurer la famille a permis de dédramatiser la situation dans 4 cas. La psychothérapie a été efficace
dans 5 cas. Enfin, la prise en charge en orthophonie n’a été
réalisée que dans 3 cas pour lesquels elle a paru efficace.
2.5. Évolution
Deux enfants ont eu un tableau subocclusif. Une hernie
extériorisée a été opérée.
12
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Tableau 1
Signes cliniques observés chez 13 enfants avaleurs d’air
Cas cliniques (no)
1
2
Douleur
oui
oui
oui
Ballonnement
Éructations
oui
Flatulences
oui
Diarrhée
Constipation
oui
Alternance
Dysphagie
Anorexie
Variabilité dans la journée
oui
oui
Déglutition observée
oui
oui
Autres tics
oui
Le motif principal de consultation est souligné.
a
lors des épisodes de ballonnement.
3
oui
oui
4
oui
5
oui
oui
oui
oui
6
oui
oui
oui
oui
7
oui
oui
oui
oui
8
oui
oui
9
oui
oui
oui
oui
oui
oui
a
oui
oui
oui
oui
oui
oui
oui
oui
oui
oui
oui
10
oui
oui
oui
oui
oui
oui
11
oui
oui
12
oui
oui
oui
oui
oui
13
oui
oui
oui
oui
a
oui
oui
oui
oui
oui
oui
oui
3. Discussion
Fig. 1. Variabilité de la radiologie : cas clinique no 2. Au cours de l’évolution,
Amélie C.-A. a eu plusieurs radiographies d’abdomen. La répartition des gaz
est diffuse et variable. Elle prédomine soit dans l’estomac (cliché B) soit dans le
côlon (cliché A). Le cliché C montre une interposition interhépatodiaphragmatique du côlon (syndrome de Chilaïditi [2]). Celle-ci est
intermittente puisque absente sur le cliché A.
L’évolution à long terme a été favorable dans 12 cas (1
enfant a été perdu de vue). Les symptômes d’aérophagie ont
disparu dans 8 cas ou les crises s’étaient espacées dans 4 cas.
Dans 4 cas d’autres troubles fonctionnels ont remplacé l’aérophagie (douleurs abdominales fonctionnelles, tics faciaux,
mouvements involontaires des mains, toux psychogène).
Depuis 1965, seulement 18 cas ont été décrits dans la littérature pédiatrique [3–7]. Notre étude porte le nombre de cas
décrits à 31 en 35 ans. La moyenne d’âge dans la littérature
est de 5 ans et 10 mois et est comparable à celle de notre
population. Dans notre étude les filles étaient en minorité
(23 %) alors qu’elles sont atteintes aussi souvent que les garçons (50 %) dans la littérature [3–7]. Le nombre de cas est
insuffisant pour conclure.
Tous les enfants de notre étude avaient un développement
psychomoteur normal, ainsi que dans les 18 cas de la littérature, mais nombre d’entre eux avaient des troubles d’ordre psychologique. En effet, les auteurs qui parlent du contexte psychologique décrivent, comme nous, une grande anxiété ou un
contexte familial favorisant l’anxiété [3,8]. L’aérophagie a souvent été décrite dans la littérature psychiatrique, chez les autistes et les enfants ayant un important retard mental [9,10] ainsi
que dans le syndrome de Rett [11] et la dépression [8]. L’aérophagie serait l’expression de troubles psychosomatiques selon
laquelle le tube digestif exprimerait un état de stress du patient
[12–14].
Tous les enfants décrits dans la littérature [3–7] se plaignaient de ballonnement abdominal et de douleurs abdominales, comme dans notre étude. La douleur est variable en fonction de la distension gastrique : très aiguë ou limitée à un
simple gène épigastrique. Le tableau typique de l’enfant avaleur d’air est donc celui d’un sujet anxieux qui consulte pour
un ballonnement et des douleurs abdominales évoluant par
poussées depuis plusieurs semaines ou mois, sans retentissement sur la courbe de croissance. Les signes peuvent être soulagés par des flatulences ou des éructations. La déglutition d’air
est parfois observée au cours de la consultation : l’enfant fait
des mouvements et/ou des bruits de déglutition en suçant son
pouce, en tétant son doudou, voire spontanément en avalant sa
salive.
Le diagnostic est donc porté sur un faisceau d’arguments
cliniques et d’interrogatoire. Il est intéressant de voir a posteriori que le même diagnostic aurait été porté en utilisant les
critères diagnostiques de Rome [1] selon lesquels l’aérophagie
est affirmée si au moins 12 semaines, non obligatoirement
N. Delaperrière et al. / Archives de pédiatrie 14 (2007) 10–14
consécutives, au cours des 12 derniers mois ont été marquées
par au moins 2 des symptômes suivants : déglutition d’air, distension abdominale due à une rétention d’air intraluminale,
éructations fréquentes et/ou augmentation des flatulences.
Nos 13 cas cliniques répondent à ces critères diagnostiques.
Deux éléments complémentaires nous sont apparus très utiles
au diagnostic :
● la variabilité du ballonnement abdominal sur la journée, en
faveur d’une origine fonctionnelle : l’abdomen est plat le
matin et ballonné le soir si l’air est dégluti dans la journée,
ou parfois au contraire se ballonne au cours de la nuit chez
l’enfant qui suce son pouce en dormant. Des photos prises à
différents moments de la journée par les parents pourront
aider à mettre cette variabilité en évidence. Sinon, on
s’aidera de mesures répétées du périmètre abdominal, ou
encore de radiographies d’abdomen.
● la présence d’air intragastrique sur l’ASP qui signe l’origine
haute des gaz qui distendent l’intestin. En l’absence d’antécédent respiratoire, on éliminera a priori une fistule œsotrachéale pour porter le diagnostic d’air dégluti. Les diagnostics les plus fréquemment évoqués avant la consultation
spécialisée (maladie de Hirschsprung, occlusion intestinale,
pseudo-obstruction intestinale chronique, maladie cœliaque,
intolérance au lactose…) n’entraînent pas d’aérogastrie et
peuvent être rapidement écartés, limitant le nombre
d’examens complémentaires inutiles et angoissants.
La répétition de l’interrogatoire et de l’observation, si
besoin en milieu hospitalier, l’entretien médicopsychologique
à la recherche d’angoisse ou de troubles du comportement,
l’examen orthophonique centré sur la déglutition pourront également être utiles au diagnostic.
Une fois le diagnostic établi, la prise en charge a été longue.
Dans notre expérience, les traitements médicamenteux ont souvent été décevants. Parmi les topiques utilisés, le charbon a
semblé efficace. Aucun n’a fait la preuve d’une meilleure efficacité que les autres [3–7]. Dans l’urgence, en cas de distension gastrique majeure avec gêne respiratoire, la pose d’une
sonde nasogastrique peut être utile [5,6]. Deux équipes ont
même réalisé une gastrostomie pour faciliter l’évacuation des
gaz [3,6]. Cela nous paraît excessif pour une affection bénigne.
Certains conseils diététiques et règles d’hygiène peuvent aider
(déconseiller tétine et chewing-gum, éviter les boissons gazeuses, limiter les aliments riches en hydrates de carbone). Le traitement de l’aérophagie inclut principalement une rééducation
orthophonique surtout si la déglutition anormale d’air a été
observée. Il faut rassurer l’enfant et sa famille pour limiter
l’angoisse qui aggrave les symptômes. Enfin, une prise en
charge psychiatrique est indispensable pour les enfants présentant des troubles manifestes du comportement [15,16].
L’évolution a été simple dans tous les cas de notre étude. Ce
n’est que chez des enfants ayant un retard mental que des complications graves ont été rapportées [17–21] : volvulus colique,
nécrose digestive et même décès. Notons que dans notre étude,
2 enfants étaient en subocclusion lors de la première consulta-
13
tion dans le service (transfert d’un hôpital ou admis en
urgence). L’évolution se juge sur la durée et il est parfois difficile d’affirmer si les symptômes ont disparu ou s’ils sont
« tolérés » par la famille ou l’enfant. Quand l’angoisse sousjacente persiste, le symptôme peut être remplacé par un autre.
Cela confirme l’intérêt d’un abord psychologique.
4. Conclusion
L’aérophagie ou déglutition involontaire d’air est un problème rare mais non exceptionnel, certainement insuffisamment reconnu. Le diagnostic doit être positif et non un diagnostic d’élimination. On doit s’aider pour ce faire des critères
diagnostiques établis par le groupe de réflexion sur les troubles
fonctionnels digestifs rappelés ci-dessus. Il faut s’appliquer à
observer les mouvements de déglutition, si besoin avec l’aide
d’un orthophoniste. Si le diagnostic clinique est difficile, on
s’aidera d’un cliché d’abdomen à la recherche d’air dans l’estomac.
La prise en charge thérapeutique est longue et parfois décevante mais ne doit pas décourager la famille et l’enfant. Elle
passe par une rééducation orthophonique de la déglutition. Le
profil psychologique particulier peut justifier qu’on y associe
un soutien psychologique, voire une psychothérapie. Lors des
exacerbations aiguës avec douleurs abdominales intenses,
l’enfant sera soulagé par la pose d’une sonde nasogastrique.
L’administration de charbon pourra aider à diminuer la gêne
fonctionnelle liée au ballonnement chronique. Les autres traitements sont le plus souvent inefficaces.
Les complications graves n’ont été rapportées que chez
l’enfant retardé mental. Dans nos cas le retentissement sur la
vie familiale et scolaire est certain. Ce syndrome mérite d’être
mieux connu des pédiatres, chirurgiens et psychiatres, pour un
diagnostic et une prise en charge précoces.
Références
[1] Rasquin-Weber A, Hyman PE, Cucchiara S, et al. Childhood functional
gastrointestinal disorders. Gut 1999;45(Suppl 2):II60–II68.
[2] Gillot F, Quezede J, Sellah A. L’interposition hépatodiaphragmatique du
côlon chez l’enfant. Syndrome de Chilaïditi. Arch Fr Pediatr 1977;34:
248–57.
[3] Gauderer MW, Halpin Jr. TC, Izant Jr. RJ. Pathologic childhood aerophagia: a recognizable clinical entity. J Pediatr Surg 1981;16:301–5.
[4] Loening-Baucke V. Aerophagia as cause of gaseous abdominal distension in a toddler. J Pediatr Gastroenterol Nut 2000;31:204–7.
[5] Rosenbach Y, Zahavi I, Nitzan M, et al. Pathologic childhood aerophagy:
an under-diagnosed entity. Eur J Pediatr 1988;147:422–3.
[6] Lecine T, Michaud L, Gottrand F, et al. Les enfants avaleurs d’air. Arch
Pediatr 1998;5:1224–8.
[7] Strehblow M, Stur O, Weissenbacher G, et al. Aerophagia - case history
and differential diagnosis. Padiatr Padol (German) 1976;11:287–96.
[8] D’Mello D. Aerophagia and depression: case report. J Clin Psychiatry
1983;44:387–8.
[9] Lekkas CN, Lentino W. Symptom-producing interposition of the colon.
Clinical syndrome in mentally deficient adults. JAMA 1978;240:747–50.
[10] Holburn CS. Aerophagia: an uncommon form of self-injury. Am J Ment
Defic 1986;91:201–3.
14
N. Delaperrière et al. / Archives de pédiatrie 14 (2007) 10–14
[11] Morton RE, Pinnington L, Ellis RE. Air swallowing in Rett syndrome.
Dev Med Child Neurol 2000;42:271–5.
[12] Apley J. Psychosomatic aspects of gastrointestinal problems in children.
Clin Gastroenterol 1977;6:311–20.
[13] Michel H, Blanc P. Stress et appareil digestif. Encephale 1993;XIX:157–
61.
[14] Almy TP. The gastrointestinal tract in man under stress. In: Gastrointestinal disease: Pathophysiology, Diagnosis, Management. Philadelphia:
WB Saunders Company; 1978.
[15] Barrett RP, McGonigle JJ, Ackles PK, et al. Behavioral treatment of
chronic aerophagia. Am J Ment Defic 1987;91:620–5.
[16] Holburn CS, Dougher MJ. Behavioral attemps to eliminate airswallowing in two profoundly mentally retarded clients. Am J Ment
Defic 1985;89:524–36.
[17] van der Kolk MB, Bender MH, Goris RJ. Acute abdomen in mentally
retarded patients: role of aerophagia. Report of nine cases. Eur J Surg
1999;165:507–11.
[18] Trillis Jr. F, Gauderer MW, Ponsky JL, et al. Transverse colon volvulus
in a child with pathologic aerophagia. J Pediatr Surg 1986;21:966–8.
[19] Fehlow P, Bernstein K, Tennstedt A, et al. Early infantile autism and
excessive aerophagy with symptomatic megacolon and ileus in a case of
Ehlers-Danlos syndrome. Padiatr Grenzgeb 1993;31:259–67 (German).
[20] Tagagi Y, Abe T, Nakada T, et al. A case of Chilaiditi’s syndrome associated with strangulated volvulus of the sigmoid colon. Am J Gastroenterol 1995;90:1905.
[21] Plorde JJ, Raker EJ. Transverse colon volvulus and associated Chilaiditi’s syndrome: case report and literature review. Am J Gastroenterol
1996;91:2613–6.