Les kystes et tumeurs de l`ovaire chez l`enfant tunisien. Aspects

Journal de pédiatrie et de puériculture (2012) 25, 8—13
Disponible en ligne sur
www.sciencedirect.com
ARTICLE ORIGINAL
Les kystes et tumeurs de l’ovaire chez l’enfant
tunisien. Aspects diagnostiques et prise en charge
thérapeutique
Ovarian cysts and tumors in Tunisian children. Diagnosis and therapeutic
management
R. Khemakhem a,∗, Y. Ben Ahmed a, W. Ben Ftina a,
F. Nouira a, A. Charieg a, S. Ghorbel a, S. Jlidi a,
F. Chennoufi a, S. Barsaoui b, W. Douira c, I. Bellagha c,
B. Chaouachi a
a
Service de chirurgie pédiatrique « B », université de Tunis El manar, hôpital d’Enfant de
Tunis, place Bab Saadoun, 1007 Tunis, Tunisie
b
Service de pédiatrie « B », université de Tunis El manar, hôpital d’Enfant de Tunis, Tunis,
Tunisie
c
Service de radiologie pédiatrique, université de Tunis El manar, hôpital d’Enfant de Tunis,
Tunis, Tunisie
Reçu le 4 juin 2011 ; accepté le 22 novembre 2011
MOTS CLÉS
Kyste ;
Tumeur ;
Ovaire ;
Enfant ;
Cœlioscopie
∗
Résumé Les masses ovariennes sont rares à l’âge pédiatrique et sont représentées essentiellement par les kystes fonctionnels et les tumeurs bénignes dont le plus fréquent est le tératome
mature.
But. — Faire une approche clinique, radiologique, et thérapeutique des tumeurs de l’ovaire à
l’âge pédiatrique.
Patientes et méthodes. — Étude rétrospective de 34 cas de tumeurs et kystes de l’ovaire colligés sur une période de 16 ans, entre le 1er janvier 1992 et le 30 décembre 2007 au service de
chirurgie pédiatrique (B) de l’hôpital d’enfants de Tunis.
Résultats. — L’âge moyen de nos patientes est de 7,69 ans, avec des extrêmes allants d’un jour
à 14 ans. Le diagnostic anténatal a été réalisé dans cinq cas (14,7 % des cas). En postnatal,
le tableau pseudochirurgical était le tableau le plus fréquemment rencontré (38,2 % des cas).
L’échographie abdominopelvienne a montré une masse kystique dans 53,1 %, et tissulaire hétérogène dans 28,1 % des cas. Le traitement était essentiellement : annexectomie dans 32,3 %
des cas, une kystectomie simple dans 32,3 % des cas, ovarectomie dans 14,7 % des cas et une
Auteur correspondant.
Adresse e-mail : [email protected] (R. Khemakhem).
0987-7983/$ — see front matter © 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
doi:10.1016/j.jpp.2011.11.002
Les kystes et tumeurs de l’ovaire chez l’enfant tunisien
9
ponction de kyste dans 8,8 % des cas. L’étude anatomopathologique a conclu au diagnostic de
tératome kystique mature dans 35,3 % des cas, de cystadénome séreux dans 23,5 % des cas, de
kyste fonctionnel dans 26,4 % des cas. Conclusion Les tumeurs de l’ovaire chez l’enfant sont
dans la majorité des cas bénins. Leur diagnostic repose sur l’échographie et le traitement est
le plus souvent chirurgical et repose sur la résection qui est réalisée de préférence par voie
cœlioscopique.
© 2011 Elsevier Masson SAS. Tous droits réservés.
KEYWORDS
Ovary;
Tumor;
Cyst;
Child;
Celioscopy
Summary The ovarian masses are rare in pediatric age and are represented primarily by
functional cysts and benign tumors; the most common is mature teratoma.
Goal. — To study the clinical, radiological, and treatment of ovarian tumors in pediatric age.
Patients and methods. — Retrospective study of 34 cases of tumors and ovarian cysts collected
over a period of 16 years, between 1st January 1992 and 30 December 2007 in Pediatric Surgery
Department (B) of Children’s Hospital Tunis.
Results. — The mean age of patients was 7.69 years, with extremes ranging from 1 day to 14
years. In five cases, diagnostic was performed in prenatal period (14.7% of cases). In postnatal, pseudo-surgical table was the most frequent (38.2% of cases). Abdominopelvic ultrasound
showed a cystic mass in 53.1% and a heterogeneous mass of tissue type in 28.1% in cases. The
treatment was essentially surgery: oophorectomy in 32.3% of cases, a cystectomy in 32.3% of
cases, an ovarectomy in 14.7% of cases and cyst puncture in 8.8% of cases. The pathological
study found diagnosis of mature teratoma in 35.3% of cases, serous cystadenoma in 23.5% of
cases and functional cyst in 26.4% of cases.
Conclusion. — Ovarian tumors in child are in the majority of mild cases. The diagnostic is based
on ultrasound and treatment is usually based on surgical resection, which is preferably carried
out by laparoscopic way.
© 2011 Elsevier Masson SAS. All rights reserved.
Introduction
Les masses ovariennes sont des pathologies rares
puisqu’elles ne représentent que 1 à 2 % de l’ensemble
des tumeurs de l’enfant. Elles se subdivisent en deux
groupes essentiels : les tumeurs gonadiques qui sont pour la
plupart bénignes, représentées par le tératome mature et
le cystadénome séreux, et les lésions fonctionnelles (kyste
folliculaire et kyste lutéinique). Ce travail est basé sur
une étude rétrospective de 34 observations pédiatriques
colligées au service de chirurgie pédiatrique (B) de l’hôpital
d’enfant de Tunis entre le 1er janvier 1992 et le 31 décembre
2007.
Patientes et méthodes
L’âge moyen de nos patientes est de sept ans huit mois,
avec des extrêmes allant d’un jour à 14 ans. Le diagnostic anténatal a concerné cinq patientes et cela à l’occasion
d’une échographie systématique du troisième trimestre de
gestation découvrant la présence d’une masse abdominopelvienne. En postnatal, les douleurs abdominales étaient
le signe d’appel le plus fréquent. Il peut s’agir de douleurs
aiguës réalisant un tableau pseudochirurgical observé chez
13 patientes (soit 38,2 % des cas), ou de douleurs pelviennes
chromiques qui ont été observées chez neuf patientes (soit
26,4 % des cas). L’apparition d’une masse abdominale a été
rencontrée que dans cinq cas (soit 14,7 % des cas). Les
métrorragies étaient rares.
Les marqueurs tumoraux dosés étaient l’␣FP et la ␤HCG.
Ces dosages ont été réalisés chez dix patientes et étaient
normaux dans tous les cas.
La radiographie de l’abdomen sans préparation a été
réalisée chez 30 enfants. Elle a montré des calcifications
pelviennes chez cinq patientes (16,6 %) et a noté une opacité de tonalité tissulaire pelvienne refoulant les anses
intestinales chez 13 filles (43,3 %). L’échographie abdominopelvienne a été pratiquée de première intention et
de façon systématique chez 32 de nos patientes. Deux
patientes n’ont pas bénéficié de l’échographie, car opérées
en urgence. L’échographie abdominopelvienne a montré une
masse abdominopelvienne dans tous les cas (32 cas) et a
précisé ses caractéristiques échographiques (Tableau 1),
(Fig. 1 et 2). L’échographie a suspecté une complication à
type de torsion d’annexe dans deux cas et d’hémorragie
intrakystique dans un cas (Fig. 3).
La tomodensitométrie abdominopelvienne a été pratiquée chez dix patientes. Elle a confirmé l’origine ovarienne
de la masse chez neuf filles (soit 90 % des cas), et a précisé la structure de la masse, permettant ainsi d’établir le
diagnostic préopératoire de kyste séreux (Fig. 4) chez une
patiente et celui de kyste dermoïde chez quatre patientes,
soit 40 % des cas.
Le traitement chirurgical était indiqué chez 32 patientes.
Dans un cas, une abstention chirurgicale sous surveillance
échographique a été indiquée devant la petite taille du kyste
(2,5 × 1,5 cm) et dans le second cas, et du fait de la fragilité du terrain, une ponction sous contrôle échographique
a été réalisée. L’intervention a été pratiquée en urgence
10
Tableau 1
R. Khemakhem et al.
Répartition des masses ovariennes en fonction de leurs aspects échographiques.
Échographie
n
Masse kystique
33
71,8
Masse tissulaire
9
28,1
Total
42
%
n
%
Cloisons intrakystiques
Sédiment
Présence de végétations
1
3
1
40,6
9,3
3,1
Avec calcifications
2
6,25
100
Figure 1. Cliché d’échographie abdominopelvienne montrant des
végétations intrakystiques.
dans 12 cas et à froid dans les cas restants, 14 des malades
étaient compliquées d’une torsion de l’annexe et dans un
cas, l’ovaire était à peine reconnaissable. Les gestes réalisés sont rapportés dans le Tableau 2. Les suites opératoires
ont été simples dans tous les cas en dehors d’une patiente
chez qui une reprise opératoire a été réalisée pour suspicion d’occlusion sur foyer septique intrapéritonéal et qui
a bien évoluée après lavage péritonéal et antibiothérapie
adaptée. Le recul moyen est de trois ans, tous les malades
Figure 3. Cliché d’échographie abdominopelvienne montrant un
aspect typique de kyste fonctionnel hémorragique.
opérés, sauf un qui a eu une ponction peropératoire d’un
kyste séreux, ont bénéficié d’un examen anatomopathologique de la pièce opératoire (Tableau 3).
Discussion
Les tumeurs ovariennes, quoiqu’elles constituent les plus
fréquentes des tumeurs du tractus génital avant 15 ans,
Figure 2. Tératome mature kystique typique : masse hétérogène
avec des images fortement échogènes associées à des plages liquidiennes hypoéchogènes.
Figure 4. TDM abdominopelvienne montrant une masse de
densité mixte à prédominance kystique pelvienne mesurant
75 × 71 × 65 mm, correspondant à un kyste séreux compliqué d’une
torsion d’annexe.
Les kystes et tumeurs de l’ovaire chez l’enfant tunisien
11
Tableau 2 Acte opératoire réalisé en fonction des données peropératoires.
Acte réalisé
Nombre
Annexectomie
Cystectomie totale
Ovarectomie
Cystectomie partielle
Ponction de kyste
Tumorectomie
11
11
5
2
1
2
Total
32 cas
Tableau 3
Pourcentage
32,35
32,35
14,70
5,8
2,9
5,8
100
Histologie des masses ovariennes.
Nature histologique de la masse
ovarienne
n
%
Tératome kystique mature
12 cas
38,7
Cystadénome séreux
8 cas
25,8
Kyste fonctionnel
Kyste folliculaire
Kyste lutéinique
Kyste simple
3 cas
4 cas
2 cas
9,6
12,9
6,45
Ovaire dystrophique poly kystique
1 cas
3,2
Tumeur de la granulosa type juvénile
1 cas
3,2
Total
31
100
est une pathologie rare de l’enfant et l’adolescent. Elles
ne représentent que 1 à 2 % de l’ensemble des tumeurs
de l’enfant [1—7]. Cette relative rareté s’explique par
le fait que seuls les volumineuses tumeurs ou celles qui
se compliquent ont une traduction clinique [2,3,8]. Ces
tumeurs sont dans 70 à 80 % des cas bénignes et dans 10 à
30 % malignes [8—13]. Les kystes organiques sont représentés par le cystadénome séreux, le cystadénome mucineux
et le cystadénocarcinome. Alors que les kystes fonctionnels
sont représentés par le kyste folliculaire et le kyste du corps
jaune (kyste lutéal).
Le premier pic d’âge correspond aux premiers mois de
la vie, ensuite la fréquence des masses ovariennes diminue
après l’âge d’un an jusqu’à un second pic à l’âge prépubertaire et pubertaire.
Le diagnostic anténatal est une circonstance de plus en
plus fréquente. Ces kystes sont en général bénins et correspondent, le plus souvent, à des kystes fonctionnels de nature
folliculaire ou folliculo-lutéinique, liés à une stimulation
gonadique excessive (gonadotrophines fœtales, œstrogènes
maternels ou d’HCG placentaire [14—16]). Il est généralement fait à partir de 28 à 33 SA, lorsque l’ovaire fœtal
devient sensible à la stimulation gonadotrope. Dans cette
série, le diagnostic anténatal a été fait chez cinq filles,
soit 13,5 % des cas (contre 32 % dans certaines séries) à
l’occasion de l’échographie obstétricale réalisée au troisième trimestre, ce qui illustre le manque de diffusion de
l’échographie obstétricale dans notre pays.
En postnatal, la pathologie annexielle est caractérisée
par son polymorphisme [3,10]. Les douleurs abdominales
sont le symptôme le plus fréquemment rencontré.
Elles siègent souvent au niveau des fosses iliaques, de
l’hypogastre parfois elles sont diffuses. Leur intensité et leur
durée est variable, allant d’un tableau d’urgence chirurgicale qui fait craindre une complication à type de torsion
d’annexe ou d’hémorragie intrakystique, à de vagues douleurs chroniques spontanément résolutives [4,8,10]. Dans
cette série, un tableau pseudochirurgical a été rencontré
dans 13 cas, correspondant à six torsions d’annexe, deux
kystes séreux, deux kystes folliculaires et trois kystes lutéiniques dont deux compliqués d’hémorragie. L’apparition
d’une masse abdominopelvienne est un mode de révélation
assez fréquent chez l’enfant. Il s’agit d’une masse parfois très volumineuse, tantôt peu ou pas symptomatique
[2,3,10]. La découverte peut être fortuite, le plus souvent
à l’occasion d’une échographie systématique où lors d’un
examen systématique [2,8].
L’ASP est un examen peu sensible et non spécifique et ne
doit pas être réalisé de façon systématique. Son seul intérêt
réside dans la possibilité de mettre en évidence des calcifications en regard de l’aire ovarien caractéristiques du
tératome ovarien [2—4,8].
L’échographie abdominopelvienne permet de retrouver
la masse ovarienne et de préciser son siège, sa taille, son
échostructure, l’existence ou non de cloisons, de sédiments,
de végétations, de calcifications intrakystiques. Cet examen
a une spécificité de 93 % et une sensibilité de 80 %, ce qui
en fait le gold standard du diagnostic [5]. Il permet aussi de
guider une éventuelle ponction ainsi que la surveillance des
malades avant et après traitement [2,8]. Parmi les signes
de malignité, il faut citer : la taille du kyste supérieur à
10 cm, l’existence de cloisons épaisses, l’épaisseur importante de la paroi, la présence de végétations et l’aspect
complexe et/ou hétérogène des tumeurs. Néanmoins, aucun
signe n’est à lui seul synonyme de néoplasie [13]. Le doppler
couleur peut aider au diagnostic de malignité.
La tomodensitométrie a peu d’intérêt dans le diagnostic des tumeurs de l’ovaire sauf comme bilan d’extension,
elle est parfois utile pour l’analyse des volumineuses masses
ainsi que pour l’étude des rapports anatomiques avec les
structures avoisinantes. C’est l’examen clef pour le diagnostic des tératomes ovariens.
Devant toute masse ovarienne, le dosage des marqueurs
tumoraux est indispensable en préopératoire (␣FP et ␤HCG),
afin d’orienter le diagnostic étiologique et d’éliminer une
éventuelle composante maligne [2]. L’élévation de l’␣FP
dans le cadre d’une masse ovarienne confirme le contingent
vitellin hautement malin de la tumeur [8,10,11] alors que
celle de la ␤HCG correspond à une composante sécrétoire
choriocarcinomateuse [10]. Dans notre série, seulement dix
patientes (29 % des cas) ont bénéficié du dosage des marqueurs tumoraux du fait du non-disponibilité de cet examen
pendant les premières années de l’étude ce qui rend difficile
la prise de décision thérapeutique.
L’abstention thérapeutique peut être retenue lorsque
les kystes supposés fonctionnels sont asymptomatiques et
mesurant 3 à 5 cm. Elle consiste en une surveillance échographique régulière tous les mois vu la possibilité de régression
spontanée de ces kystes [3,8,11,16,17]. Cette surveillance
doit se poursuive jusqu’à disparition totale du kyste. Sa
persistance au-delà de trois mois doit conduire à une intervention, le plus souvent une ponction par voie abdominale
12
ou per-cœlioscopique. Cette ponction ne doit être envisagée
qu’après avoir éliminé formellement un tératome bénin ou
un cystadénome vu le risque accru de rupture peropératoire
du kyste et déversement de son contenu dans la cavité abdominale qui peut être responsable d’une augmentation du
risque de formation d’adhérences (avec un impact négatif
potentiel sur la fertilité), le développement de la péritonite
chimique suivi de granulomatose péritonéale, et possible
augmentation de stade des néoplasmes malins [17,18].
En ce qui concerne les kystes ovariens fœtaux, certains proposent pour les kystes dont la taille est supérieure
à 5 cm, une attitude active dès la période anténatale
par une ponction échoguidée à fin de diminuer le risque
de complications prénatales (torsion, hémorragie intrakystique) [19—21]. Giorlandino et al. ont rapporté un risque
d’ovariectomie postnatale de 85 % si le kyste mesurait plus
de 5 cm, et Bagolan a retrouvé un taux d’ovariectomie de
14 % seulement quand une aspiration intra-utérine est réalisée [20,21].
Cependant, même si les résultats maternels et fœtaux de
cette technique sont bons, certaines complications ont été
rapportées, le diagnostic échographique des kystes ovariens
fœtaux n’est pas établit à coup sûre et des cas d’aspiration
d’hydro-uretères, de kyste mésentérique ou de l’ouraque
ont été rapportés, augmentant la morbidité fœtale. Par
ailleurs, la rupture des membranes lors de cette procédure
peut augmenter le risque de prématurité et d’infections
intra-utérines. De même, des lésions des gros vaisseaux sanguins du fœtus est possible [22]. La plus grande expérience
de l’équipe prenant en charge ces enfants est donc essentielle.
Le traitement médical peut être indiqué chez l’adolescente pubère devant un kyste fonctionnel asymptomatique
et dont la taille est comprise entre 5 et 8 cm. Il consiste
à utiliser un traitement hormonal freinateur avec contrôle
échographique [8].
La cœlioscopie a un rôle diagnostique et thérapeutique
[3]. Elle permet de reconnaître une complication (torsion
annexielle, hémorragie intrakystique) et donne une idée sur
l’aspect macroscopique de la lésion permettant de prévoir
sa nature. Devant la présence d’une masse suspecte ou au
moindre doute de la faisabilité de la cœliochirurgie (kyste
inabordable, volume important, adhérence), la conversion
en laparotomie s’impose.
La laparotomie peut être réalisée par une incision de
Pfannenstiel ou par une incision médiane sous-ombilicale.
Elle est principalement effectuée si le volume du kyste ovarien est important ou si on un doute sur la bénignité du
kyste [3,8]. Une exploration abdominopelvienne doit être
effectuée de façon systématique (la tumeur, l’ovaire controlatéral, l’utérus, le cul-de-sac de Douglas et le reste de
la cavité abdominale) avec prélèvement du liquide péritonéal pour la cytologie [2]. Différentes techniques peuvent
être réalisées (kystectomie, tumorectomie, annexectomie).
Dans notre série, le taux d’ovariectomie et d’annexectomie
est très important compte tenu du seul cas malin. Cela est
du au fait qu’un grand nombre de nos patientes est opéré en
urgence dans un tableau de torsion avec constatation d’un
ovaire nécrosé qui était enlevé ou bien une volumineuse
tumeur qui ne laissait pas persister de parenchyme ovarien.
En fait, actuellement on est devenu de plus en plus conservateur depuis que les études ont montré la grande capacité de
R. Khemakhem et al.
récupération du parenchyme ovarien même celui qui paraît
à l’œil nue comme complètement nécrosé. De même pour
les tumeurs bénignes et quand les marqueurs tumoraux sont
négatifs, il est recommandé de réaliser une tumorectomie
et de préserver le moindre parenchyme ovarien persistant à
fin de reconstruire l’ovaire.
L’examen anatomopathologique est un élément important du pronostic et de l’évaluation des tumeurs de l’ovaire,
car chaque forme histologique à son évolution propre. La
classification histologique simplifiée de l’OMS est celle la
plus utilisée [1]. Les tumeurs bénignes les plus fréquemment
rencontrées chez l’enfant et l’adolescente sont les kystes
folliculaires dits fonctionnels, les kystes dermoïdes et les
cystadénomes séreux [1,3,17].
Conclusion
Les tumeurs ovariennes sont caractérisées par leurs polymorphismes cliniques. Le diagnostic doit être évoqué devant
toute douleur pelvienne chez une fille.
L’échographie permet d’établir le diagnostic, en précisant la nature de la masse et l’état de l’ovaire controlatéral
et permet de guider une éventuelle ponction. Les tumeurs
de l’ovaire sont représentées essentiellement par les tératomes et les kystes. Si le traitement est chirurgical, la voie
d’abord est de plus en plus cœlioscopique.
Déclaration d’intérêts
Les auteurs n’ont pas transmis de déclaration de conflits
d’intérêts.
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