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République du Mali
Un Peuple-Un But-Une Foi
MINISTÈRE DE l’ÉDUCATION NATIONALE
UNIVERSITÉ DE BAMAKO
Faculté de Médecine de Pharmacie et D’Odonto-Stomatologie
ANNEE : 2008-2009
Thèse Nº………..
Etude de l’anus vulvaire dans le service de
chirurgie pédiatrique
du CHU Gabriel Touré de Bamako
Thèse présentée et soutenue publiquement le …..
Faculté de Médecine de Médecine et D’Odonto-Stomatologie
Par Mr Aliou Doumbia
Pour obtenir le grade de Docteur en Médecine (Diplôme d’Etat)
JURY :
Président du jury:
Membres du jury:
Co-directeur de thèse :
Directeur de thèse :
Professeur Mamady Kané
Docteur Abdoul Aziz Diakité
Docteur Yacaria Coulibaly
Docteur Mamby Keita
Professeur Gangaly Diallo
Etude de l’anus vulvaire dans le service de chirurgie pédiatrique du CHU Gabriel Touré
INTRODUCTION
- Les malformations ano-rectales sont une agénésie plus ou moins étendue de
l’intestin postérieur qui n’atteint pas la peau sauf en cas d’un trajet fistuleux
associé [10].
- les anus vulvaires se situent souvent au niveau de la fourchette vulvaire,
dépistés à la naissance, associent une malformation ano-rectale et une fistule
recto-vulvaire [1].
- C’est une variété des malformations ano-rectales basses.
- le mérite des auteurs modernes est d’avoir pu regrouper, sous des concepts
embryologiques, diagnostiques et thérapeutiques précis, un
chapitre ou à
longtemps régné une grande confusion [10].
- les malformations ano-rectales représentent selon la littérature 1 cas sur 5000
naissances dont 56% de garçons [2]. Leur incidence ne s’est pas modifiée avec
le diagnostic anténatal :
- Guy en France en 2000 trouve une fréquence de 1/2500 à 1/5000 naissances
vivantes [9].
- Cho aux USA en 2001 [3] trouve 1 cas sur 2500 naissances.
- Nazer au Chili [4] trouve 8 cas pour 10000 naissances
- En Afrique les fréquences hospitalières des malformations ano-rectales varient
entre 15 cas [12] et 35 cas par an [6].
- Le taux de morbidité des malformations ano-rectales selon SYLVIE
BEAUDOIN est de 1 enfant sur 5000 naissances [12].
- Le taux de mortalité des malformations ano-rectales selon Agossou au Bénin
est de 32% [10].
- Au Mali aucune étude n’a été portée spécifiquement sur les anus vulvaires, ce
qui a motivé notre étude.
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OBJECTIFS
I. Objectif général :
- Etudier les anus vulvaires dans le service de chirurgie pédiatrique de
L’Hôpital Gabriel Touré.
II. Objectifs spécifiques :
- Déterminer la fréquence hospitalière des anus vulvaires.
- Décrire les aspects cliniques, para cliniques et thérapeutiques des anus
vulvaires.
- Analyser les résultats.
-
Déterminer le coût de la prise en charge
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GENERALITES
I- Historique :
Les malformations ano-rectales ont été décrites par des médecins grecs, romains
et arabes depuis la plus haute antiquité, mais il semble que ce ne soit qu’au 7eme
siècle qu’un médecin byzantin, Paulus AEGINETA, eut l’idée de passer un
bistouri au travers du périnée.
Il s’avéra très rapidement que cette trocardisation étaient suivie de
rétrécissement et plusieurs auteurs anciens conseillaient les dilatations
régulières, dont les résultats étaient d’ailleurs fort médiocres [2].
Ce fut LITTRE, en 1710, qui suggéra l’emploi de la colostomie de dérivation,
suivi par d’autres médecins du 18eme siècle qui l’employaient lorsque
l’exploration périnéale était négative.
AMUSSAT, en 1885, conseilla la voie sacrée avec résection du coccyx pour
atteindre les culs de sac haut situés et les fistules uro-digestives ; il préconisait la
dissection haute du rectum et la suture muco-cutanée sans traction.
En 1880, apparaissent les premières classifications (BODENHAMMER), une
approche combinée par voie abdomino-péritonéale (MAC LEOD), et en 1904, la
première distinction entre forme anale et forme rectale (WOOD JONES).
Il semble néanmoins que LADD et GROSS en 1934, aient ouvert la voie à la
compréhension moderne de ces malformations, suivis par de nombreux auteurs
parmi lesquels nous pourrons citer BOURDOT en 1947 qui préconisait la voie
basse, et simultanément RHOADS, PIPES et RANDALL en 1948, NORRIS,
BROPHY et BRAYTON en 1949 aux USA.
D. PELLERIN en France en 1950 [7] dans sa thèse préconisait à nouveau
l’approche abdomino-périnéale.
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Deux grands congrès ont enfin précisé les indications respectives des différents
voies d’abord, celui de la société française de chirurgie infantile en 1962 sur
l’anus vulvaire, et celui de chirurgie pédiatrique de Melbourne en 1970 sur
l’ensemble des malformations, congrès où furent acceptés par l’ensemble des
chirurgiens pédiatriques trois faits principaux qui justifient cette mise au point :
- une classification basée uniquement sur l’anatomie des malformations
viscérales par rapport au principal muscle de la continence, le faisceau
pubo-rectal du releveur de l’anus ;
- les bases thérapeutiques en fonction de cette classification anatomique ;
- les critères des résultats basés sur le score de KELLY.
II- EMBRYOLOGIE :
Le développement normal de l’extrémité caudale de l’embryon humain prend
place de la 4eme semaine embryonnaire au 6eme mois fœtale. Les conceptions
sont variées, mais les grandes lignes de cette évolution semblent faire
l’unanimité des auteurs. Seuls certains points de détail donnent lieu à différentes
interprétations.
Trois étapes essentielles et schématiquement successives peuvent être
retrouvées :
- la formation du cloaque ;
- son cloisonnement ;
- la régression caudale.
Il est très important de remarquer d’emblée que les principales variétés de
malformations peuvent être rapportées à ces stades.
Des anomalies de cloisonnement aboutissent en effet, aux formes hautes des
malformations ano-rectales, celles de régression à des formes basses.
Le cloaque représente le rendez-vous primitif des systèmes alimentaires,
urinaires, génitaux. Déjà formé chez l’embryon de 4mm, ce réservoir reçoit en
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effet trois conduits endodermiques, l’intestin terminal en arrière, l’allantoïde en
avant et l’intestin caudal en bas, il est obturé en bas et en avant par une
formation mésenchymateuse, la membrane cloacale.
Chez l’embryon de 5mm apparaît alors une prolifération endodermique, le
septum uro-rectal situé dans le plan frontal, et qui descend progressivement pour
aboutir, chez l’embryon de 7mm à une séparation de ce cloaque en deux
réservoirs : une portion dorsale de petite taille, le rectum primitif et une portion
ventrale plus importante, le sinus uro-génital.
Cette séparation d’abord incomplète se termine plus tard par la fusion du septum
uro-rectal à l’endoderme de la membrane cloacale qui se trouve de ce fait diviser
en deux parties : une partie antérieure uro-génitale qui se perfore chez l’embryon
de 16mm (KEIBEL) et une portion postérieure qui ne perfore que plus tard vers
le 3eme mois. C’est le développement ultérieur de la zone de jonction qui
aboutit au périnée primitif.
Certains auteurs (STEPHENS à la suite de KEIBEL et MALL 1912 ; et
BRADLEY PETTEN 1947) pensent que le septum uro-rectal ne dépasse pas la
tubercule de Muller (par conséquent, celui de la ligne pubo-coccygienne) et que
la portion inférieure est complétée par une formation mésenchymateuse latérale.
Ceci permet d’expliquer l’extrême rareté des fistules recto- urinaires au niveau
du ligament triangulaire et de l’urètre membraneux, et par contre leur extrême
fréquence au niveau de la ligne pubo-coccygienne où la portion distale de
l’urètre représente alors la portion terminale du cloaque non divisée.
Chez la fille les canaux de Muller qui vont former les trompes, l’utérus et être la
portion supérieure du vagin, s’interposent entre le rectum et sinus uro-génital.
Ceci explique que les communications recto-urinaires ne se rencontrent qu’en
cas de persistance du cloaque. Mais il n’y a pas non plus de communication
possible entre les canaux de Muller et le rectum ; les fistules recto- vaginales
sont secondaires à des défauts de développement des bulles sino- vaginaux, qui
prennent naissance sur le mur dorsal du sinus uro- génital et sont probablement à
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l’origine des 2 /3 inférieurs du vagin. Ces bulbes peuvent en effet incorporer une
ouverture cloacale persistante et leur migration emporte cette ouverture à
n’importe quel niveau du vagin ou du vestibule (HAMILTON).
De fait, toutes les malformations viscérales qui présentent ou non des fistules
avec les voies urinaires ou génitales (souvent associées à des malformations
vertébrales et sphinctériennes) correspondent à des troubles du cloisonnement
cloacal, avec de l’intestin au-dessus du plancher des releveurs de l’anus. C’est
cette distinction fondamentale qui va servir de base à la classification
anatomique de la malformation ano-rectale et partant aux principes
thérapeutiques.
Le développement de l’anus commence avec la formation de deux éminences,
les anaux droits et gauche qui apparaissent sur la face antérieure du feuillet
caudal de l’embryon. Leur croissance en direction ventrale va leur permettre
d’entourer la terminaison de l’intestin ; la dépression qui existe entre les deux va
prendre le nom de proctoderme, d’où dérive la moitié inférieure du canal anal ;
la moitié supérieure dérive de la terminaison de l’intestin. C’est dire que la
parfaite ouverture de l’anus dépend plutôt de la formation correcte de ces
tubercules que de la simple désintégration de la membrane anale, qui a déjà eu
lieu à ce moment là.
De fait, il est vraisemblable que l’agénésie anale provienne plutôt d’une absence
de formation de ces tubercules anaux, peut être par un phénomène d’ischémie
vasculaire (NIXON) analogue à celui qui aboutit aux atrésies intestinales
segmentaires.
Quant à l’association de malformation anale, génitale, urinaire et vertébrale, il
semble que la meilleure explication soit la régression caudale globale avancée
par DUHAMEL [8].
Enfin le sphincter externe trouve son origine mésodermique également à partir
des tubercules anaux, et bien que STEPHENS le considère comme très souvent
absent ou rudimentaire, et faible de valeur fonctionnelle ; il semble néanmoins
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qu’il faille tenir compte de sa présence pour décider de la position du nouvel
anus [2].
III- RAPPEL ANATOMIQUE ET PHYSIOLOGIQUE DU
RECTUM PEDIATRIQUE :
1- ANATOMIE :
Le rectum est un organe pelvien, peritonéalisé en partie profond, épousant la
concavité sacrée, situé en arrière de l’ensemble génito-urinaire. Son aspect
anatomique est particulier selon qu’il s’agit de nouveau né, d’un nourrisson ou
d’un enfant. L’anatomie descriptive et les rapports anatomiques sont différents
chez l’adulte.
Il fait suite au colon sigmoïde et commence au niveau de la 2eme vertèbre
sacrée. Au niveau de la jonction sacro- coccygienne, il se continu par le canal
anal qui traverse le plancher périnéal et il se termine par l’anus au niveau de la
fossette anale.
L’ampoule rectale oblongue suit la concavité sacrée. Elle est distensible et son
aspect varie selon son état de réplétion. Elle présente de façon croissante un pli
rectal cranial à sa partie moyenne, qui deviendra chez le grand enfant et l’adulte
le transverse du rectum. Elle comporte globalement trois tuniques :
 La séreuse péritonéale recouvre le rectum sur sa face craniale et le sépare
de l’axe génital par l’intermédiaire du cul de sac douglas.
 La musculeuse faite d’une couche longitudinale superficielle et d’une
transverse profonde.
 Les sous muqueux séparent la musculeuse de la muqueuse.
 La muqueuse est polymorphe et présente lorsqu’elle est vide de nombreux
plis ; sa surface est hérissée de follicules lymphatiques.
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Le canal anal est en continuité avec l’ampoule rectale dont le calibre se
rétrécit.
Chez le nourrisson et l’enfant l’ampoule rectale fait à cette jonction un petit
cul de sac postérieur donnant à l’ensemble un aspect de siphon. Sa direction
d’abord oblique en bas et en avant presque horizontale chez le tout petit.
Le canal anal est caractérisé par l’absence de séreuse et des modifications au
niveau des couches musculeuses et muqueuses. La couche musculaire
longitudinale s’amincit et vient se perdre dans la couche transversale qui
s’épaissit et reçoit quelques fibres striées du muscle éleveur de l’anus pour
donner le sphincter interne (lisse). Le sphincter externe ou volontaire est situé
en dehors de cette zone.
L’anus de coloration brun foncée est marqué par l’existence de plis en rayons
réguliers sur toute sa circonférence. Une interruption de ces plis à 12 heures
doit faire suspecter une antéposition anale.
Les rapports du rectum se font avec les organes pelviens de voisinage et les
parois pelviennes ; dorsalement le sacrum ; latéralement le plexus sacrée, les
ganglions du tronc sympathique et l’artère sacrale moyenne ; en haut les
anses grêles, le ligament et souvent l’ovaire chez la petite fille, le colon
sigmoïde ; ventralement les anses grêles, le cul de sac vaginal chez la fille et
la vessie chez le garçon.
-La vascularisation est assurée par trois pédicules principaux :
 Le pédicule cranial (ou hémorroïdal supérieur) dépend du système
mésentérique et drainage veineux se fait vers le système porte.
Le drainage lymphatique se fait vers les nœuds caudaux.
 Le pédicule moyen (ou hémorroïdal moyen) dépend des vaisseaux
hypogastriques, le drainage veineux se fait vers le système
cave et le drainage lymphatique vers les noueux iliaques.
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 Le pédicule caudal (ou hémorroïdal inférieur) branche artérielle de petit
calibre naissant de l’artère pudentale interne et parcourant le
périnée jusqu’à la zone anale, le drainage veineux se fait par
des fines branches veineuses qui prennent naissance à la
périphérie de l’anus et converge entre elles, débouchant dans
la veine pudentale interne, branche de la veine iliaque interne.
-Innervation est assurée par trois structures anatomiques :
 le nerf sympathique latéro-vertébral et lombo-sacré ;
 le plexus sacro coccygien et l’ensemble constitué par les nerfs
splanchniques ;
 le plexus et ganglions pré viscéraux hypogastriques.
Leur systématisation est difficile à décrire car les contingents
sympathiques et parasympathiques y sont mélangés.
2- PHYSIOLOGIE :
Le rectum est une partie anatomique qui met en continuité la portion terminale
du tube digestif et l’extérieur par intermédiaire du canal anal.
Ce segment doit passer à travers une sangle musculaire importante, le muscle
pubo-rectalis, et induire la formation d’un appareil sphinctérien spécifique
composé de muscles strié et lisse. La qualité de la différenciation musculaire
déterminera ultérieurement la fonction de cet ensemble complexe.
Le rectum et le canal anal forment un entonnoir qui permettra le passage
volontaire des selles et des gaz ; lors d’une sollicitation précise qui se traduira
par une sensation de besoin, de mécanisme complexe.
Le rectum pédiatrique à une double fonction : de continence et d’exonération
permettant la défécation. Cette propriété va s’installer pendant la vie fœtale, se
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développer pendant la période néo-natale, pour s’assumer de façon presque
définitive avant l’age préscolaire.
Quand le rectum est vide, le sphincter interne lisse se contracte ; lorsqu’il est
rempli, le SAI se relâche pour laisser passer les matières. C’est une défécation
automatique qui se produit après chaque tétée.
Chez le petit enfant au régime lacté, le tonus du SAI est suffisant pour assurer la
continence entre les défécations. Le SAE volontaire est inopérant, n’ayant pas
terminé sa maturation. Le SAE est mature vers l’age de 1 ; 5 ans [9].
L’éducation sociale va apprendre à exprimer l’envie d’aller à la selle de façon à
ce que la défécation devienne une fonction quotidienne, le plus souvent après le
petit déjeuner, profitant du repos nocturne et du réveil physiologique matinal.
L’arriver du bol fécal dans le rectum va provoquer un relâchement du SAI
(défécation involontaire) ; si le moment est propice, la défécation va permettre
son expulsion, grâce au relâchement du SAE et des muscles pelviens et à la
contraction des muscles abdominaux et du diaphragme, glotte fermée.
Si le moment ne se prête pas, la contraction du SAE et muscles pelviens qui
jouent un rôle de contrôle volontaire va refaire monter le bol fécal dans le rectosigmoïde. Si l’enfant est préoccupé par un jeu, ou s’il ne trouve pas d’occasion
favorable, il va progressivement développer, puis entretenir une constipation.
IV- DIAGNOSTIC CLINIQUE :
IL semble qu’on ne parlera d’anus vulvaire que lorsque les éléments suivants
sont réunis.
 Cliniquement :
 Si pour ce type malformatif, il arrive qu’on reçoive quelques enfants en
période néo-natale.
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 Ce n’est jamais pour trouble de transit frisant l’occlusion intestinale ;
L’anus étant souvent suffisant tout au moins au départ.
 C’est toujours simplement par précocité du diagnostic.
 Et même pour les autres enfants de la période post natale, la constipation qui
les amène n’est souvent qu’une constipation discrète.
 Si variable est donc la date de la première consultation, constantes sont par
contre :
 L’absence d’anus à son emplacement normal.
 La présence de trois orifices au périnée :
-le méat urétral ;
-un orifice vaginal ;
-et un anus normal non sténosé siégeant :
 non pas à son emplacement normal ;
 mais souvent dans le vestibule, entouré par la muqueuse
vestibulaire humide et par le prolongement des petites lèvres
en avant et en arrière.
 Parfois sur la fourchette avec :
-la muqueuse vestibulaire humide en avant,
-et la peau périnéale sèche en arrière.
V- EXAMENS COMPLEMENTAIRES :
IL est indispensable de réaliser un bilan radiologique de ces nouveaux nés et
enfants porteurs d’anus vulvaires.
- La manœuvre de wangensteen et rice :
C’est l’ASP tête en bas, de face et surtout de profil, la région anale
probablement repérée par un index métallique. Une bulle gazeuse vient mouler
le cul-de-sac rectal et permet de se faire une idée de la distance qui sépare celuiThèse de Médecine
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ci de la peau. La différence entre forme haute et forme basse peut alors être faite,
selon que cette bulle se trouve au dessous ou au dessus d’une ligne joignant le
pubis et la dernière pièce sacrée, et que l’on nomme la ligne pubo-coccygienne
(STEPHENS) ; Cette ligne représente en faite le plan du releveur de l’anus.
- La fistulographie :
Utilisée dans les formes où la fistule donne sur l’extérieur ; elle permet de
trouver la forme clinique.
- La radiographie du rachis face et profil :
Pour les défauts vertébraux.
- L’échographie abdominale et cardiaque :
A visée diagnostique mais pour les malformations associées.
VI- MALFORMATIONS ASSOCIEES :
Les malformations associées peuvent influer sur la prise en charge immédiate
des anus vulvaires mais également le pronostic fonctionnel à long terme.
1- Les malformations génito-urinaires :
Les anomalies urinaires sont très variées, mais les plus fréquentes sont les
agénésies rénales (18%) et le reflux vésico-urétral (14,4 à 27%). Les anomalies
de l’urètre (sténose congénitale) ne sont pas exceptionnelles (9%) [10].
Les anomalies génitales chez la fille sont des anomalies vaginales, qui sont
particulièrement fréquentes en cas de cloaque : vagin absent (11,4%) ou vagin
double (33%).
2- Les malformations vertébrales :
Les anomalies vertébrales peuvent siéger sur toute la hauteur du rachis.
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Les anomalies sacrées sont les plus fréquentes (42%) et conditionnent le
pronostic fonctionnel. Elles peuvent aller de l’absence d’une hémi- vertèbre à
l’agénésie complète. Elles sont fréquentes dans 19% des formes basses.
L’absence de plus de 2 vertèbres sacrées compromet gravement le pronostic
fonctionnel.
Les anomalies médullaires :
 moelle attachée ;
 lipome ;
 cavité syringomyélie.
3- Les malformations digestives :
Les anomalies digestives sont la sténose et l’atrésie de l’œsophage (6%) ; elles
influent beaucoup sur le pronostic vital de l’enfant.
L’anus vulvaire peut être associé à une maladie de hirschsprung de façon
exceptionnel.
4- Les anomalies cardiaques :
Leur fréquence est de 6%.
L’ensemble de ces anomalies peut s’intégrer dans le cadre d’un syndrome de
VACTERL (V : vertèbre ; A : anus ; C : cœur ; TE : fistule trachéooesophagienne ; R : rein ; L : limb cad radius).
Les anus vulvaires peuvent également faire partis de véritables syndromes
malformatifs tel que le < cat eye syndrome > qui associe un colobome, des
anomalies pré- auriculaires et un anus vulvaire ; ce syndrome est secondaire à
une anomalie du chromosome 22 [2].
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VII- TRAITEMENT :
Le traitement des anus vulvaires est chirurgical.
La méthode chirurgicale et les étapes dépendent de la forme clinique. En dehors
de la membrane anale où il faut simplement réséquer la peau ; il faut toujours
faire une anoplastie.
Les malformations basses doivent bénéficier d’un abaissement par voie
périnéale pure sans colostomie, sauf dans les cas où l’enfant n’est pas dans les
bonnes conditions d’opérabilité. L’intervention sera effectuée dans la période
néo-natale, pour éviter l’occlusion, le risque infectieux.
La dilation à la bougie pendant 4 à 6 semaines après l’abaissement seront faites
pour éviter les sténoses.
ֶ◌
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INSPECTION DU PERINEE
Fistule
(90%)
Vaginale
Vestibulaire
Périnéale
Cloaque
Colostomie
Abaissement
Voie périnéale
Tableau : arbre décisionnel chez la fille (rectum pédiatrique ; [9])
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 Techniques opératoires sont variées :
- Cut back de DENNIS BROWNE indiqué dans la membrane anale et
l’anus couvert.
- Plastie type YV de PELLERIN consistant à utiliser la fistule périnéale
comme anus.
- Ano-rectoplastie sagittale postérieure (PSARP) de PENA peut être
utilisée dans toutes les formes de MAR.
- Ano-rectoplastie sagittale antérieure (ASARP) peut être utilisée dans
les formes basses.
VIII- COMPLICATIONS ET PRONOSTICS :
1- Complications :
Un certains nombres de complications peuvent apparaître au décours de
l’intervention chirurgicale :
- La sténose anale qui peut être corrigée par des dilatations successives
mais souvent nécessite une anoplastie.
- Le lâchage de la suture muco-cutanée due à l’infection, est une
complication sérieuse et nécessite une intervention.
- Le prolapsus anal.
- Les récidives de fistules recto- vulvaires.
- Les fécalomes peuvent se développer soit sur sténose anale, soit sur
constipation chronique.
- La constipation qui est une complication fréquente dans le traitement des
anus vulvaires ; elle est d’apparition un peu tardive.
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2- Pronostic fonctionnel :
Le pronostic des anus vulvaires est très satisfaisant puisque la continence anale
est en règle normale.
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METHODOLOGIE
I- TYPE ET PERIODE D’ETUDE :
IL s’agit d’une étude rétrospective sur les anus vulvaires réalisée dans le service
de chirurgie pédiatrique du CHU Gabriel Touré.
Elle s’est étendue sur une période de 5 ans allant d’octobre 2003 à septembre
2008.
II- CADRE DE L’ETUDE :
Le CHU Gabriel Touré est situé au centre administratif de la ville de Bamako en
commune III.
A l’intérieur de cet établissement, se trouve le service de chirurgie pédiatrique
au Nord et à l’étage du pavillon Benitini Fofana.
 LES PATIENTES:
Les patientes ont été recrutées dans le service de chirurgie pediatrique du CHU
Gabriel Touré.
Un questionnaire établi a permis de recueillir tous les renseignements
nécessaires pour chaque patiente.
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 LES CRITERES D’INCLUSION :
Ont été incluses toutes les patientes ayant été consultées dans le service de
chirurgie pédiatrique du CHU Gabriel Touré et qui ont été opérées ou non pour
anus vulvaire ;
Patientes d’âge inférieur ou égal à 15 ans.
 LES CRITERES DE NON INCLUSION :
Ont été exclues de cette étude :
- toute patiente n’ayant pas présenté un anus vulvaire ;
- toute patiente de plus de 15 ans ;
III-METHODES :
Toutes les malades recrutées ont bénéficié d’un examen clinique soigneux à
savoir :
- un interrogatoire à la recherche des signes fonctionnels, de l’histoire de la
maladie, des antécédents médicaux, chirurgicaux, et collatéraux à la
recherche d’anus vulvaires dans l’ascendance.
- Un examen physique.
Le bilan para clinique était constitué :
-
d’un groupage - rhésus, les taux hémoglobines et d’hématocrites, un
lavement
aux
Thèse de Médecine
hydrosolubles
(une
fistulographie),
une
manœuvre
de
M. Aliou Doumbia
20
WANGEINSTEN et RICE à la naissance, une échographie abdominale et
cardiaque, une radiographie du rachis.
Le coût moyen de la prise en charge a été évalué pour chaque patiente.
IV- LES SUPPORTS :
 LA FICHE D’ENQUETE :
L’établissement du questionnaire a duré 3 mois, établi par nous mêmes, discuté
avec les collègues et corrigé par le directeur de thèse et ses assistants.
Il comporte des variables reparties en :
-
données
administratives :
âge,
sexe,
nationalité,
ethnie,
durée
de
l’hospitalisation ;
- paramètres cliniques et para cliniques (signes fonctionnels, signes physiques,
examens complémentaires) ;
- coût moyen de prise en charge ;
- suites opératoires à court et moyen terme.
 LA COLLECTE :
- Technique de collecte des données : elle a consisté à la lecture des
dossiers des malades, et à l’utilisation de la fiche d’enquête.
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21
- Traitement des données :
Les données ont été saisies sur Word (2003), Excel et analysées sur le
logiciel Epi-info 6.04.Fr.
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RESULTATS
1- Fréquence :
Tableau I : Répartition selon la fréquence hospitalière des anus
vulvaires.
Fréquence hospitalière des anus
POURCENTAGE
vulvaires
(%)
Consultations
0,2
Hospitalisations
0,7
Interventions
0,7
Par rapport aux MAR
Thèse de Médecine
38,1
M. Aliou Doumbia
23
2- Âge :
Tableau II : Répartition des patientes selon les tranches d’âge.
Tranches d’âge
EFFECTIF
POUCENTAGE
(%)
Nouveau-nés (0 - 30 jours)
6
15
Nourrissons (01 - 3 ans)
28
70
Petits enfants (4 – 7 ans)
05
12,5
Grands enfants (8 – 14 ans)
01
2,5
TOTAL
40
100
70
70
60
50
40
Série1
30
15
12,5
20
2,5
10
0
1
2
3
4
Les nourrissons ont été les plus représentés 70% avec une moyenne 2 ans et un
extrême de 3 jours et 8 ans. Ecart type = 2,3
Thèse de Médecine
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3- Âge de la maman :
Tableau III : Répartition selon les tranches d’âges de la mère.
Tranches d’âges de la EFFECTIF
POURCENTAGE
mère
(%)
18 à 25 ans
11
27,5
26 à 29 ans
12
30
30 à 35 ans
17
42,5
TOTAL
40
100
42,5% des mères de nos patientes avaient une tranche d’âge entre 30 - 35 ans
avec une moyenne de 28 ans. Ecart type = 4,3
4- Âge du père :
Tableau IV : Répartition selon les tranches d’âges du père.
Tranches d’âges du père
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
18 à 40 ans
19
47,5
40 à 60 ans
21
52,5
TOTAL
40
100
52,5% des pères de nos patientes avaient une tranche d’âge entre 40 - 60 ans
avec une moyenne de 40 ans. Ecart type = 10,6
Thèse de Médecine
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25
5- Activité du père :
Tableau V : Répartition selon la principale activité du père
Principale activité du EFFECTIF
POURCENTAGE
Père
(%)
Cadre moyen
07
17,5
Commerçant
22
55
Cultivateur
10
25
Marabout
01
2,5
Total
40
100
60
55
50
40
30
25
17,5
20
10
2,5
0
1
2
3
4
Série1
Les commerçants étaient majoritaires de 55%.
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26
6- Activité de la mère :
Tableau VI : Répartition selon la principale activité de la mère
Principale activité de la Mère EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Commerçante
02
5
Ménagère
38
95
Total
40
100
Les ménagères étaient majoritaires de 95%.
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27
7- Antécédents médicaux de la mère :
Tableau VII : Répartition selon les antécédents médicaux de la
mère.
antécédents médicaux EFFECTIF
POURCENTAGE
de la mère
(%)
Infection
pendant
la 35
87,5
Asthme
05
12,5
TOTAL
40
100
grossesse
87,5
90
80
70
60
50
40
30
12,5
20
10
0
1
2
Série1
Dans nôtre étude, 87,5% des mères de nos patientes avaient une infection
pendant la grossesse.
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28
8- Antécédent gynéco-obstétriques de la mère :
Tableau VIII : Répartition selon les antécédents Gynécoobstétriques de la mère.
antécédents Gynéco-obstétriques EFFECTIF
POURCENTAGE
de la mère
(%)
Multipare
37
92,5
Primipare
03
7,5
TOTAL
40
100
92,5
100
90
80
70
60
50
40
7,5
30
20
10
0
1
2
Série1
92,5% des mères de nos patientes étaient des multipares.
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29
9- Le terme (grossesse):
Tableau IX : Répartition des mères selon le terme.
EFFECTIF
Terme
POURCENTAGE
(%)
Normal
36
90
prématuré
04
10
TOTAL
40
100
90% des mères de nos patientes avaient une grossesse à terme.
10- Mariage consanguin :
Tableau X : Répartition des mères selon le mariage consanguin.
mariage consanguin.
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Oui
07
17,5
Non
33
82,5
40
100
TOTAL
82,5% des mères de nos patientes n’ont pas fait un mariage consanguin
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30
11- Prise des différents types de médicaments :
Tableau XI : Répartition des mères selon la prise des différents
types de médicaments pendant la grossesse.
prise des différents types de EFFECTIF
POURCENTAGE
médicaments
(%)
pendant
la
grossesse
Non
06
15
Antalgique
15
37,5
Antibiotique
19
47,5
TOTAL
40
100
47,5% des mères de nos patientes prenaient un antibiotique pendant la
grossesse.
12- Modes de vie du père :
Tableau XII : Répartition selon les modes de vie du père.
Modes de vie du père
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Alcool
15
37,5
Tabac
20
50
Non
05
12,5
TOTAL
40
100
Thèse de Médecine
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31
50% des pères de nos patientes fumaient le Tabac.
13- Provenance :
Tableau XIII: Répartition des patientes selon la Provenance.
EFFECTIF
Provenance
POURCENTAGE
(%)
Kayes
1
2,5
Koulikoro
3
7,5
Sikasso
2
5
Ségou
1
2,5
Mopti
3
7,5
Tombouctou
1
2,5
Bamako
29
72,5
TOTAL
40
100
Dans notre étude 72,5% de nos patientes venaient de Bamako.
14- Mode de recrutement :
Tableau XIV : Répartition des patientes selon le Mode de
recrutement.
Mode de recrutement
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Consultation ordinaire
40
100
TOTAL
40
100
Thèse de Médecine
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32
15- Ethnies :
Tableau XV : Répartition des patientes selon les Ethnies.
Ethnies
EFFECTIF
POURCENTAGE (%)
Bamanan
15
37,5
Sénoufo
1
2,5
Malinké
4
10
Sonrhaï
2
5
Peulh
11
27,5
Sarakolé
4
10
Mianka
1
2,5
Bozo
2
5
TOTAL
40
100
37,5% de nos patientes étaient de l’ethnie Bamanan.
16- Signes fonctionnels :
Tableau XVI : Répartition selon les signes fonctionnels.
signes fonctionnels
EFFECTIF
POUCENTAGE
(%)
Malformation Ano-rectale
+
40
100
40
100
Emission de selles par la vulve
TOTAL
Thèse de Médecine
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33
17- Référence :
Tableau XVII Répartition selon la référence.
Référence
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Médecin
13
32,5
Sage-femme
7
17,5
Venue d’elle - même
20
50
TOTAL
40
100
50% de nos patientes sont venues d’elles-mêmes
18- Fratrie :
Tableau XVIII: Répartition selon la Fratrie
Fratrie
EFFECTIF
POURCENTAGE (%)
1er Enfant
6
15
2ème Enfant
6
15
3ème Enfant
12
30
4ème Enfant
6
15
5ème Enfant
6
15
7ème Enfant
2
5
8ème Enfant
2
5
Total
40
100
Les 3ème Enfants des fratries étaient majoritaires de 30%.
Thèse de Médecine
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34
19- Délai d’émission du 1er méconium :
Tableau XIX : Répartition
selon le délai d’émission du 1er
méconium
Délai
d’émission
du
1er EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
méconium
≤ 48 heures
TOTAL
40
100
40
100
20- Moment de découverte :
Tableau XX: Répartition selon le moment de la découverte
moment de la découverte
EFFECTF
POURCENTAGE
(%)
1 à 5 jours après.
02
5
11 à 15 jours après
03
7,5
21 à 25 jours après
01
2,5
2 à 4 mois après
08
20
5 à 8 mois après
13
32,5
9 à 12 mois après
04
10
>=13 mois après
09
22,5
TOTAL
40
100
32,5% de nos patientes ont étés découvertes 5 à 8 mois après la naissance.
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35
21- Durée d’hospitalisation préopératoire :
Tableau XXI : Répartition
selon la durée d’hospitalisation
Préopératoire.
Durée
d’hospitalisation EFFECTIF POURCENTAGE
(%)
préopératoire
2 à 3 jours
40
100
TOTAL
40
100
Dans notre étude, 100% de nos patientes avaient une durée d’hospitalisation
préopératoire de 2 à 3 jours avec une moyenne de 3 jours.
22- Durée d’hospitalisation post opératoire :
Tableau XXII : Répartition
selon la durée d’hospitalisation
postopératoire.
Durée
d’hospitalisation EFFECTIF POURCENTAGE
(%)
Postopératoire
11 à 12 jours
40
100
TOTAL
40
100
Dans notre étude, 100% de nos patientes avaient une durée d’hospitalisation
post - opératoire de 11 à 12 jours avec une moyenne de 12 jours.
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36
23- Classification ASA :
Tableau XXIII: Répartition selon la classification ASA.
classification ASA
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
ASA I
35
87,5
ASA II
05
12,5
TOTAL
40
100
87,5% de nos patientes avaient un ASA I.
24- Poids à la naissance :
Tableau XXIV: Répartition selon le poids en (kg) à la naissance.
poids en (kg) à la naissance
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
< 2 kg 500
03
7,5
2 kg 500 à 3 kg 500
37
92,5
TOTAL
40
100
92,5% de nos patientes avaient un poids entre 2 kg 500 à 3 kg 500 avec une
moyenne de 3 kgs.
25- Inspection :
Tableau XXV: Répartition selon l’inspection.
l’inspection
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Orifice anal absent + fistule recto- 40
100
vulvaire
TOTAL
Thèse de Médecine
40
100
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37
26- Formes cliniques :
Tableau XXVI : Répartition selon les formes cliniques.
Formes cliniques
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Fistule recto-vulvaire continente
40
100
TOTAL
40
100
Pas de fistule recto-vulvaire incontinente.
27- Malformations associées
Tableau XXVII: Répartition selon les malformations associées.
malformations associées
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Non associées
40
100
TOTAL
40
100
Nous n’avons pas trouvé de malformations congénitales associées à l’examen
clinique.
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38
28- Examens complémentaires :
Tableau XXVIII Répartition selon le résultat de lavement aux
hydrosolubles.
Lavement aux hydrosolubles
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Forme basse avec fistule recto-vulvaire
40
100
TOTAL
40
100
Les autres examens complémentaires (échographie abdominale et cardiaque,
radiographie du rachis, urétrocystographie rétrograde, urographie intra veineuse)
n’ont pas pu être réalisés.
29- Colostomie temporaire:
Tableau XXIX: Répartition selon la colostomie temporaire.
Colostomie temporaire
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Colostomie latérale gauche temporaire
40
100
TOTAL
40
100
Thèse de Médecine
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39
30- Abaissement du rectum :
Tableau XXX Répartition selon un abaissement du rectum.
abaissement du rectum
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Selon ASARP
TOTAL
40
100
40
100
31- Suites opératoires :
Tableau XXXI : Répartition selon les suites opératoires.
suites opératoires
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Simples
29
72,5
Complications
11
27,5
TOTAL
40
100
Les suites étaient simples chez 72,5% de nos patientes.
Mortalité = 0%
Thèse de Médecine
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40
32- Suites opératoires immédiates :
Tableau XXXII : Répartition
selon les suites opératoires
immédiates.
suites opératoires immédiates
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Simples
29
72,5
Lâchage des fils
02
5
Sténose anale
04
Fécalome
05
12,5
TOTAL
40
100
10
72,5% de nos patientes avaient une suite opératoire immédiate simple.
33- Suivi à 6 mois :
Tableau XXXIII: Répartition des patientes selon le suivi à 6 mois.
Suivi à 6 mois
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Suites simples
40
100
TOTAL
40
100
34- Suivi à 1an :
Tableau XXXIV : Répartition des patientes selon le suivi à 1 an.
Suivi à 1 an
EFFECTIF
POURCENTAGE
(%)
Suites simples
40
100
TOTAL
40
100
Thèse de Médecine
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41
35- Coût moyen de prise en charge :
Tableau XXXV : Répartition selon le coût moyen de prise en
charge.
Coût moyen de prise en charge
Coût moyen (FCFA)
Examens complémentaires
34000
Kits opératoires
75846
Ordonnances
34181
Hospitalisation
8203
Autres dépenses : Transport,
17937
alimentation, communication.
Consultation
1585
Total
Thèse de Médecine
171752
M. Aliou Doumbia
42
Commentaires et discussion
I- Méthodologie :
Il s’agit d’une étude rétrospective allant d’octobre 2003 à septembre 2008 sur
l’étude des anus vulvaires portant sur 40 malades opérés dans notre service. Par
contre nous étions confrontés aux difficultés suivantes :
- La mauvaise conservation des archives ;
- Le faible pouvoir d’achat et l’absence d’assurance maladie, retardant ainsi
les interventions et influençant négativement la qualité de la prise en
charge ;
- Le suivi post opératoire difficile des parents à cause du non respect des
rendez-vous.
II- Epidémiologie :
2-1 Tableau : fréquence hospitalière des MARs selon les auteurs
Auteurs
Fréq. Hospitalière
Kigo, Kenya, 2002 [6]
35 cas / an
Banu, Bangladesh, 2008[13]
24 cas / an
Bankolè, RCI, 2003[12]
15 cas / an
Notre Etude,
27 cas / an
Mali 2009
En absence d’études statistiques, les études africaines ont rapporté des
fréquences hospitalières variant de 15 à 35 cas par an. L’incidence des MARs a
été estimée à 1,5 – 2,5 MAR sur 10000 naissances vivantes [33] en Afrique du
sud.
Thèse de Médecine
M. Aliou Doumbia
43
2-2 Tableau : fréquence des anus vulvaires par rapport aux MARs et auteurs
Auteurs
Fréq. des anus-
Pourcentage
Test statistique
Vulvaires
(%)
416
32%
P=0,4756
107
39,6%
P=0,8461
53
26%
P=0,1146
40
38,1%
SW Moore,
Afrique du sud,
2008[33]
Sanjay Kulshrestha,
Inde, 2007[31]
Hassett S, Londre,
2009 [16]
Notre etude,
Mali, 2009
La fréquence des anus vulvaires dans notre série et dans celle d’autres auteurs
varie de 26 à 39,6% [16 ; 31].
L’anus vulvaire est la forme basse des Malformations ano-rectales la plus
fréquente [35].
Thèse de Médecine
M. Aliou Doumbia
44
2-3Tableau : Âge moyen et auteurs
Auteurs
Nombre de
Malades
Age moyen
Test statistique
(mois)
Sanjay
Kulshrestha,
107
10,5
245
J0
P=0,0232
Inde, 2007[31]
Holschneider AM
-
Germany 2002[5]
Wandaogo A,
45
10,27
P=0,0936
57
12
P=0, 1048
120
12
P=0,0408
40
24
Ouagadougou,
2005[34]
Agossou, Benin
2003[28]
Kim, USA
2000[19]
Notre étude
Mali 2009
Les anus vulvaires sont congénitaux. L’âge retrouvé dans les différentes séries 0
à 24 mois comme dans notre série, traduit un retard dans la prise en charge.
Autant ces enfants sont vus tôt dans les pays développés, autant dans les pays en
Thèse de Médecine
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45
développement le diagnostic est tardif. Les facteurs suivants peuvent influencer
cette prise en charge :
-une insuffisance de notre système de santé ;
-les accouchements à la maison ;
-l’issue des selles dans la vulve laisse passer inaperçu la malformation.
3- Clinique :
3-1 Recherche étiologique :
L’étiologie des anus vulvaires reste encore inconnue ; Quelques cas familiaux
ont été rapportés [14]. Selon CUSCHIERI à Malte en 2002 le gène HY/SRY
serait incriminé dans la survenue des anus vulvaires [15].
Nous n’avons pas fait d’étude génétique. Nous n’avons pas retrouvé également
de cas d’anus vulvaire dans la fratrie des malades.
D’autres grandes séries rapportent une faible proportion des MARs [22 ; 25 ;
26], témoignent peut être une certaine variabilité ethniques ou géographiques.
La prévalence de sténoses anales, cloaque, recto-urétral / prostatique, rectovésical, fistule vestibulaire et périnéale estime toutes les normes internationales
en matière de groupe ethnique non noir (blanc, Indien, ascendance mixte) [23 ;
25].
Une augmentation remarquable de l’incidence des anus vulvaires chez les filles
noires (55% des filles noires MARs) observée dans cette étude est encore
inexpliquée. Bien que les causes soient inconnues, les probabilités incluent les
facteurs génétiques et ethniques chez les filles noires africaines en relation avec
certaines aires géographiques [20]. Certaines formes anatomiques sont liées à
l’hérédité. Falcone et al [21] ont identifié une augmentation significative de la
prévalence des anus vulvaires (P=0,004) chez les filles avec des antécédents
familiaux positifs (73% contre 36% des contrôles).
Thèse de Médecine
M. Aliou Doumbia
46
4- diagnostic :
Le diagnostic des anus vulvaires est clinique.
4-1 Tableau : Moment du diagnostic selon les auteurs
Age
Sanjay Kulshrestha,
Notre étude
Inde, 2007[31]
N=40
N=107
Mali 2009
(Nouveau né + Nourrissons)
(1mois-3ans)
93 (86,9%)
34 (85%)
Le diagnostic se fait à l’âge du nourrisson dans 85 à 86,9% des cas. La
fréquence élevée des accouchements en dehors des centres de santé peut
expliquer en partie ce retard de diagnostic.
Thèse de Médecine
M. Aliou Doumbia
47
5- Examens complémentaires :
Le diagnostic étant clinique, le lavement aux hydrosolubles permet de
reconnaître aussi les formes cliniques [14 ; 17]. Malheureusement nous n’avons
pas trouvé de formes cliniques (fistule recto-vulvaire incontinente). Le lavement
aux hydrosolubles nous a permis de rechercher d’autres malformations sur le
colon. Aucun de nos malades n’avait une malformation associée.
6- Malformations associées :
Les malformations associées peuvent influencer la prise en charge des anus
vulvaires.
Dans notre étude nous n’avons pas trouvé de malformation congénitale associée
à l’examen clinique. Nous n’avons pu réaliser les autres examens
complémentaires (échographie abdominale et cardiaque, radiographie du rachis,
uretrocytographie rétrograde, urographie intra veineuse) à la recherche des
malformations associées.
Dans la littérature les malformations suivantes ont été décrites :
Les anomalies génito-urinaires (26%) (Agénésie rénale, multi kyste rénal, et
hydronéphrose), le groupe VACTERL comprenait des anomalies vertébrales
(14%), atrésie oesophagienne (13%), cardiaque (13%), et du squelette (10%) ;
malformations
gastro-intestinales
(10%)
(malrotation
(7),
maladie
d’hirschsprung (1)), défaut de la paroi abdominale antérieure (5%) et des
anomalies du visage (3%).
Thèse de Médecine
M. Aliou Doumbia
48
7- Traitement :
Le traitement a été chirurgical et a comporté 3 étapes.
7-1 Intervention en 3 temps :
Les 40 cas de nos malades ont bénéficié d’une colostomie latérale gauche suivie
d’une anorectoplastie puis du rétablissement de la continuité intestinale avec
comme avantage la réduction du temps et du risque anesthésique, mais le coût
est onéreux. Certains auteurs indiquent ce traitement en un temps en réalisant
l’abaissement sans colostomie de décharge chez les nouveaux nés. Ils ont eu
comme avantage une réduction du séjour hospitalier et le coût du traitement,
mais un jeun prolongé pendant 2 semaines est nécessaire pour la bonne
cicatrisation de la plaie [24].
7-2 Voies d’interventions:
Dans notre étude toutes nos malades ont bénéficié d’une voie périnéale
antérieure avec une colostomie de décharge.
Dans l’étude de Sanjay la voie d’abord a été périnéale pure sans colostomie de
décharge en Inde [31].
7-3 Techniques opératoires :
Toutes nos malades ont bénéficié d’un abaissement selon la technique
d’Anorectoplastie sagittale antérieure (ASARP) avec une colostomie de
décharge. Sanjay a fait la même technique en Inde [31] chez toutes les malades
sans colostomie de décharge.
Thèse de Médecine
M. Aliou Doumbia
49
8- Suites opératoires immédiates :
Tableau : taux de morbidité
Auteurs
Vijay D, Inde,
Nombre de
Taux de
Tests
Malades
morbidité
statistique
27
11%
P=0,1056
53
21%
P=0,4486
40
27,5%
2007[24]
Hassett S, Londre,
2009, [16]
Notre étude
Mali 2009
Les complications peuvent survenir en post opératoires (infection, lâchage de
suture, fécalome). Elles sont retrouvées à des taux variables selon les auteurs
(11- 27,5) [16 ; 24 ; Notre étude].
Il n’existe pas de différence significative entre notre taux de morbidité et ceux
des autres auteurs.
Mortalité : est nulle dans notre étude que dans la littérature [16 ; 24].
9- Pronostic :
Les résultats fonctionnels de la correction des anus vulvaires sont très
satisfaisants puisque la continence anale est en règle normale [27], parce qu’on
ne touche pas au muscle releveur.
Thèse de Médecine
M. Aliou Doumbia
50
10- Coût :
Le coût de la prise en charge des anus vulvaires demeure onéreux à cause de la
multiplicité des examens complémentaires et du nombre d’intervention
chirurgicale. Notre coût moyen 171752 F CFA est largement au-dessus du
SMIG malien.
Thèse de Médecine
M. Aliou Doumbia
51
Conclusion
Les anus vulvaires représentent un spectre de pathologies variées et complexes.
Le pronostic fonctionnel dans la prise en charge reste un défi pour le chirurgien
pédiatre.
Thèse de Médecine
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52
Recommandations
Aux autorités :
- la formation du personnel en chirurgie pédiatrique.
- la création de registre pour une surveillance épidémiologique de ces
malformations.
- La mise en place de moyens diagnostiques et thérapeutiques pour une
meilleure prise en charge des anus vulvaires.
Aux médecins :
L’application rigoureuse des techniques opératoires afin d’assurer un meilleur
pronostic fonctionnel aux enfants porteurs d’anus vulvaire.
Thèse de Médecine
M. Aliou Doumbia
53
Bibliographie
1- D
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chirurgie pédiatrique Paris (France) Juin 2007 ; 20(5).
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congénitales de l’anus et du rectum.
EMC (Paris, France) 2000 ; 6 : 9078 A 10.
3- CHO S , MOORE SP, FARGMAN T : One hundred three
Consecutive patients with anorectal malformations and their associated
anomalies.
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4- NAZER J, HUBNER ME, VALENZUELA P, CIFUENTES L:
Anorectal congenital malformations and their preferential associations,
experience of clinical hospital of the university of Chile: period 19761999. Rev Med Chil 2000 may; 128(5): 519-25.
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Thèse de Médecine
M. Aliou Doumbia
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7- PENA A, HONG A: Advances in the management of anorectal
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Am J Surg USA 2000; 180(5) 370-6.
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